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Revista Colombiana de Obstetricia y Ginecología

versão impressa ISSN 0034-7434versão On-line ISSN 2463-0225

Rev Colomb Obstet Ginecol vol.72 no.3 Bogotá jul./set. 2021  Epub 30-Set-2021

https://doi.org/10.18597/rcog.3593 

REPORTE DE CASO

Tejido mamario ectópico en vulva: reporte de caso y revisión sistemática de la literatura

Ectopic mammary tissue in vulva: case report and systematic literature review

Sandra Marcela Buitrago-Flechas, MD*  1 

Sandra Johana Barrera-Latorre, MD2 

Carolina Morante-Caicedo, MD3 

1. Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).

2. Patología Cervical y Colposcopia. Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).

3. Residente Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).


RESUMEN

Objetivo:

reportar el caso de una paciente con diagnóstico de tejido mamario ectópico en vulva, y realizar una revisión de la literatura acerca del diagnóstico, tratamiento y pronóstico de esta condición en esta localización.

Materiales y métodos:

paciente de 49 años consulta por masa vulvar dolorosa a un centro privado de nivel medio de complejidad ubicado en Bogotá, Colombia. Se realizó ecografía de la lesión y posteriormente escisión quirúrgica; la histopatología mostró tejido mamario ectópico sin malignidad. Se realizó una búsqueda en las bases de datos PubMed, Embase, Cochrane, LILACS y Scielo, con las palabras clave “Vulva”, “Glándulas mamarias”, “ectópico”, “Vulva”, “Breast” y “Ectopic”, y se incluyeron reportes y series de caso de mujeres con tejido mamario en vulva confirmado por histopatología.

Resultados:

se identificaron 184 títulos, de los cuales 94 fueron finalmente incluidos para un total de 126 casos. El 57,9% eran tumores benignos, con un 95% en mujeres menores de 50 años; y el 42,06% eran tumores malignos, el 92 % en mujeres mayores de 50 años. El diagnóstico se realizó por clínica, con imágenes diagnósticas complementarias, marcadores tumorales e inmunohistoquímica en algunos casos. Se realizó escisión local en el 91% de los casos de patología benigna y 43% de patología maligna, siendo el método diagnóstico y terapéutico.

Conclusión:

el tejido mamario ectópico en vulva debe ser considerado como parte del diagnóstico diferencial de masas a nivel vulvar con diferente pronóstico en mujeres pre y posmenopáusicas. Se requieren más estudios para una mejor caracterización de la patología y definir el tratamiento ideal en términos de recaída y supervivencia.

Palabras clave: vulva; tejido ectópico; glándula mamaria; mama

ABSTRACT

Objective:

To report the case of a patient diagnosed with ectopic mammary tissue in the vulva, and to conduct a literature review of the diagnosis, treatment and prognosis of this condition in that location.

Material and methods:

A 49-year-old patient who presented with a painful vulvar mass to a private intermediate complexity center in Bogotá, Colombia. The lesion was assessed on ultrasound and then surgically excised; histopathology showed ectopic mammary tissue with absence of malignancy. A search was conducted in the PubMed, Embase, Cochrane, LILACS and Scielo databases using the keywords “Vulva,” “Breast” and “Ectopic.” Case reports and case series of women with histopathology-confirmed mammary tissue in the vulva were included.

Results:

Overall, 184 titles were identified and, of these, 94 were ultimately included, for a total of 126 cases, with 57.9% being benign tumors, 95% in women under 50 years of age, and 42.06% being malignant tumors, 92% in women over 50 years of age. Diagnosis was made on the basis of the clinical findings, with ancillary diagnostic imaging, tumor markers and immunohistochemistry in some cases. Local excision was performed in 91% of cases with benign pathology and in 43% of cases with malignant pathology, with the diagnostic method being therapeutic.

Conclusion:

Ectopic mammary tissue in the vulva must be considered as part of the differential diagnosis of vulvar masses, prognosis being different in pre and postmenopausal women. Further studies are needed to enhance the characterization of this condition and define the ideal course of treatment in terms of relapse and survival.

Keywords: Vulva; ectopic tissue; mammary gland; breast

INTRODUCCIÓN

El tejido mamario ectópico se define como la presencia de glándulas mamarias localizadas fuera de la mama, es una condición que puede encontrarse entre el 2% y 6% de la población general 1. Está asociada a la no regresión de la cresta mamaria en el embrión, de la cual solo quedan usualmente los nodos torácicos 2. Se ha clasificado como mama supernumeraria si tiene pezón o areola (o ambos), en combinación con tejido glandular persistente o atrófico, o como tejido aberrante en ausencia de pezón o areola 3. El principal sitio de localización es la axila, donde se ubica el 60% o 70% de las lesiones, pero también se han descrito casos a nivel de la vulva, cara, nuca, pecho, espalda media, flanco, caderas, hombro, extremidades superiores y muslos 4. El diagnóstico del tejido mamario ectópico es clínico, apoyado en imágenes diagnósticas y por histopatología. Clínicamente se manifiesta como una masa que puede ser unilateral o bilateral, cuyo tamaño puede fluctuar en relación con cambios hormonales como el embarazo y la lactancia 5. La ecografía es la imagen de elección para la caracterización de masas subcutáneas, ya sean palpables o no 6,7. La apariencia ultrasonográfica del tejido mamario tiene aspecto fibroductal y mezcla de elementos glandulares o grasos. Sirve además para diferenciar el tejido mamario accesorio de lipomas, linfadenopatías, quistes sebáceos, entre otros 8.

El diagnóstico definitivo solo es posible por estudio histopatológico. Típicamente se encuentran glándulas revestidas por epitelio simple cúbico organizadas en conductos y lóbulos. Los conductos están revestidos por células epiteliales y mioepiteliales 4. El enfoque terapéutico es similar al tratamiento de tumores en mama; dependiendo de la localización se debe realizar una escisión completa del tejido ectópico 9. En el caso del carcinoma mamario en tejido ectópico el tratamiento sigue las mismas normas de un carcinoma mamario 10.

Respecto al tejido mamario ectópico de localización vulvar, la primera descripción fue realizada por Hartung en 1872 11. Hay varias controversias respecto a esta localización del tejido ectópico. Velanovich menciona que es la segunda localización más frecuente después de la de axila 2, mientras que Dordevic indica que es muy raro 12. Algunos autores consideran que su presencia se basa en la falla de la regresión de los nódulos mamarios en el embrión; mientras una segunda teoría se basa en la presencia de glándulas especializadas idénticas a las glándulas mamarias localizadas en la región anogenital como constituyente normal de la vulva a nivel de surcos interlabiales 13. Su diagnóstico diferencial con otras patologías vulvares es difícil, y es susceptible de desarrollar procesos patológicos malignos similares a los presentados en el tejido mamario normal, lo que tendría implicaciones para el tratamiento quirúrgico 14, haciendo relevante que el ginecólogo tenga esta condición en mente ante una mujer que consulte por masa vulvar; por lo tanto, el objetivo de la presentación de este caso es hacer una revisión de la literatura sobre su diagnóstico, tratamiento y pronóstico.

REPORTE DE CASO

Se describe el caso de una paciente multípara de 49 años, en etapa premenopáusica, quien consultó en abril del 2018 por cuadro de cinco meses de evolución, caracterizado por sensación de masa no dolorosa en región vulvar, a un centro de atención ambulatoria privado de mediana complejidad, ubicado en Bogotá, que atiende pacientes del régimen contributivo en el Sistema de seguridad social en Colombia. No informó antecedentes personales o familiares de importancia. En el examen físico, como hallazgo positivo, se encontró a nivel de tercio inferior de labio mayor derecho, lesión nodular de 3,5 cm, sólida, no adherida a planos profundos y sin alteraciones en la piel suprayacente, sin presencia de adenopatías inguinales (ver Figura 1).

Figura 1 Masa a nivel de labio mayor derecho que corresponde a tejido mamario ectópico. Nótese ausencia de pezón. 

Se realizó ultrasonido de tejidos blandos a nivel de vulva, cuyo resultado reportó a nivel del labio mayor derecho imagen redondeada sólida con componente líquido, de contornos bien definidos, reforzamiento posterior y ligera vascularización a la exploración con el Doppler color. Se consideró como primera posibilidad diagnóstica un quiste endometriósico.

La paciente fue llevada a cirugía en mayo de 2018, y bajo anestesia local se realizó extirpación quirúrgica de la lesión. La patología quirúrgica mostró en el examen macroscópico una lesión ovoide de tejido pardo rosado de 2,5x2x1,5cm de superficie externa lisa y nodular, al corte con un parénquima pardo claro de aspecto mixoide con áreas arremolinadas (ver Figura 2). El diagnóstico anatomopatológico definitivo reportó tejido mamario ectópico en vulva sin displasia ni malignidad.

Se realizó control a los 20 días del postoperatorio, se retiraron los puntos sin complicaciones, la herida quirúrgica continuaba en proceso de cicatrización, sin signos de infección local. La paciente no ha regresado a control después de su primera visita luego del postoperatorio.

Aspectos éticos. Se solicitó la autorización de la paciente con consentimiento informado escrito, a la Clínica Colsubsidio El Lago en Bogotá, Colombia, y al comité de ética institucional para publicar el caso una vez se confirmó el diagnóstico histológico; se tomaron las precauciones para garantizar la confidencialidad de la información y el anonimato de la paciente. El registro fotográfico fue tomado por una de las autoras.

Figura 2 Características microscópicas del tejido mamario ectópico vulvar del caso reportado. Los cortes en H-E a 4x - 40x muestran estroma mamario de aspecto usual constituido por conductos grandes, algunos dilatados y lóbulos mamarios, revestidos por una capa de epitelio sobre la base de células musculares lisas. El tejido conectivo intralobulillar es usual, con presencia de algunos fibroblastos. 

MATERIALES Y MÉTODOS

Se realizó una revisión sistemática de la literatura con el fin de describir ¿cómo es la historia natural, el diagnóstico y tratamiento del tejido mamario ectópico en vulva? Se realizó una búsqueda en las bases de datos LILACS y Scielo con las palabras clave “Vulva”, “Glándulas mamarias” y “ectópico”; y en Medline vía PubMed, Embase y Cochrane con los términos “Vulva”, “Breast” y “Ectopic”. Se incluyeron estudios que correspondían a reportes y series de caso, revisiones de la literatura y cartas al editor, de mujeres con tejido mamario ectópico en vulva con confirmación histológica de patología benigna como maligna, y se excluyeron casos de tejido mamario vulvar de origen metastásico. Se limitó la búsqueda a textos en inglés y español publicados hasta el 31 de diciembre de 2020. Se buscó información sobre el diagnóstico, tratamiento y pronóstico.

Dos autores (SJB - SMB) realizaron la búsqueda de forma independiente, seleccionando los artículos por título y resumen. Se contactó a los autores vía e-mail cuando fue necesario. Las discrepancias se resolvieron por consenso. La información obtenida en la revisión se organizó mediante un instrumento de recolección de datos que incluyó las siguientes variables y desenlaces: año de publicación, tipo de diseño del estudio, país donde se presentó el caso, edad, estado hormonal de la paciente, tamaño y localización de la lesión, reporte histológico, método diagnóstico, manejo definitivo y tiempo de seguimiento posterior al tratamiento. En los casos con reporte histológico compatible con malignidad se evaluó también la presencia de recaída y supervivencia. Los estudios incluidos fueron clasificados de acuerdo con los niveles de evidencia de la American Diabetes Association (ADA) 15. Se hace síntesis narrativa de la información recolectada.

RESULTADOS

Se encontraron un total de 184 títulos, de estos, se incluyeron 94 estudios que cumplieron con los criterios de inclusión, los cuales aportaron un total de 126 casos (Figura 3).

Figura 3 Diagrama de flujo de la búsqueda bibliográfica y la inclusión de estudios 

Características de los estudios. De los 94 estudios, 72 corresponden a reportes de caso; de estos, nueve presentan, además, revisión de la literatura. A su vez, se encontraron 22 series de casos, 3 de ellas con revisión de la literatura.

El país con más estudios publicados fue Estados Unidos con un total de 29 estudios que reportan 39 casos, 16-44. Dos estudios fueron informados en Rusia, con 17 casos en total, el primero un reporte de caso 45, y el segundo una serie de casos que aportó 16 pacientes 46. En China se han rep ortado 5 estudios 47-51, para un total de 7 pacientes; en el Reino Unido se han reportado 6 reportes de caso 52-57; en Turquía 58-61 e Italia 62-65 se han informado 4 reportes de caso. En Australia 66-68, República Checa 69-71, España 72-74 e India 75-77, cada uno tiene 3 reportes de caso. Canadá 78,79, Japón 80,81, Corea del Sur 82,83, Israel 84,85, Arabia Saudita 86,87 y Kuwait 88,89 tienen 2 reportes de caso cada uno. Por otra parte, Alemania 90, Francia 91, Croacia 92, Austria 93, Holanda 94, Grecia 95, Suiza 96, Portugal 97, Eslovenia 98, Serbia 99, Cuba 100, México 101, Singapur 102, Irán 103, Baréin 104, Nigeria 105, Túnez 106, Brasil 107, Colombia 108 y Chile 109 aportan 1 caso cada país.

Características de la población estudiada. Se encontró un total de 57,9% de casos (73/126 pacientes) con patología benigna representados en 63 estudios 16,18,19,21,22,24-26,28,31,35,39,42,45-53,55-58,60,61,67,68,70-80,82,83,85-89,91,93-96,99,101-103,105,106,108,109 y un 42,06% de casos (53/126 pacientes) con reporte histológico de patología maligna representado en 31 estudios 17,20,23,27,29,30,32-34,36-38,40,41,43,44,59,62-66,80,81,84,90,92,97,98,104,107.

En cuanto a la edad del diagnóstico, hay 68 pacientes menores de 50 años, 9 pacientes entre 50 y 59 años y 47 pacientes con edad igual o mayor a 60 años, y hay 2 estudios en los cuales no se aporta la edad de la paciente en cuestión 26,94.

En el grupo de pacientes menores de 50 años se encontraron 4 casos de patología maligna 17,29,32,65 y 64 casos de patología benigna 16,18,21,22,24,25,28,31,35,39,42,47-58,60,61,67,68,70-79,82,83,85-89,91,93,95,96,99,100-103,105,106,108,109.

En el grupo entre 50 y 59 años se reportaron 7 casos de patología maligna 44,46,62-64,104,107 y 2 de patología benigna 60,70; y en el grupo de mayores o igual a 60 años se reportaron 42 casos de patología maligna 20,23,27,30,33,34,36-38,40,41,43,44,46,59,66,80,81,84,90,92,97,98,) y 5 casos de patología benigna 19,45,46,69. La edad promedio al momento del diagnóstico de casos de patología benigna fue de 34,1 años, y la edad promedio al momento del diagnóstico de casos de patología maligna fue de 65 años.

El tamaño de la lesión varió entre 0,4 cm y 40 cm 51,79. Dentro de la vulva, la localización más frecuente fue en los labios mayores, para un total de 59 pacientes; de estas, 33 se encontraban localizadas en el labio mayor izquierdo 16,18,20,23,28,29,36,37,43,47,51,59-61,63,64,68,72-75,81,83,84,88,91,95,98,99,100,102,109, y 26 en el labio mayor derecho 22,24-27,38,40,41,44,46,60,65,70,75,76,80,86,87,90,96,101,104,105. Se describieron 5 casos de pacientes con compromiso del clítoris 42,46,53,55,92, 5 pacientes con afección de los labios menores 27,32,57,69,97 y 3 casos en el surco interlabial derecho 19,79,107. En 41 casos solo se describió la presencia de compromiso vulvar, pero no se describió una localización específica.

La presencia de compromiso en región perineal se describió en 3 pacientes 45,46,54, 3 pacientes en región perianal 46,49, 2 casos en pubis 30,34 y 1 caso en vagina 66. Además, se encontraron 5 pacientes que presentaron múltiples lesiones en la vulva 35,39,74,82,89.

En el grupo de patología benigna, al momento de vida del diagnóstico (estado hormonal), el 56,1 % (41/73) se encontraba en edad fértil 16,25,31,39,46,47,49,51,53-56,58,60,68,71-77,79,83,85,87,88,95,99,100,101,103,108,109; un 16,4 % (12/73) se encontraba en estado de embarazo 21,22,35,47,48,61,78,82,89,91,105; un 12,3% (9/73) en período postparto 18,24,42,52,67,86,93,94,102; una en lactancia 106; un 10,9% (8/73) se encontraba en postmenopausia 19,28,45,46,57,69,70; y un caso sin datos 26.

En cuanto a la descripción de la lesión, solo 2,7% casos (2/73) informaron la presencia de pezón 25,50; en 4,1% de casos (3/73) con ausencia de pezón 56,83,93; en el resto de los casos no está descrita esta información. Los 5 estudios con casos de múltiples lesiones reportaron patología benigna 35,39,74,82,89.

En el grupo de malignidad, al momento de vida del diagnóstico (estado hormonal), el 94,3% (50/53) se encontraba en postmenopausia 20,23,27,30,32-34,36-38,40,41,43,44,46,59,62-64,66,80,81,84,90,92,97,98,104,107; un 3,7% (2/53) en edad fértil 29,65; y una en premenopausia 17. El tamaño de la lesión varió entre 0,8 y 5 cm 30,101. En el 96,2% de los casos (51/53) no se reporta la presencia o ausencia de pezón 17,20,23,27,29,30,32-34,36-38,41,43,44,59,62-65,66,80,81,84,90,92,97,104,107, y en el 3,7 % de casos (2/53) no se tiene información 46,98.

Calificación de la evidencia de los estudios incluidos según la ADA. Todos los estudios fueron calificados como categoría C por ser reportes o series de casos.

Diagnóstico. El diagnóstico fue clínico dado por la presencia de lesión a nivel vulvar en todos los casos; sin embargo, en múltiples estudios se utilizaron apoyos diagnósticos adicionales tales como ultrasonido, tomografía, marcadores tumorales, marcadores de inmunohistoquímica y biopsia.

En cuanto al diagnóstico imagenológico, se usó la ecografía en un total de 11 casos representados en 9 estudios 16,35,47,50,54,82,83,93,109. En 3 casos se utilizó la tomografía de pelvis para una mejor caracterización de la lesión 23,101,104, en 3 casos se usó la resonancia de pelvis 24,66,107, y en un caso utilizó la tomografía por emisión de positrones (TEP) 66.

En un total de 30 casos se utilizó la toma de biopsia previo a la escisión quirúrgica 19,20,22,23,25,29,32,34,36,37,41-44,47,55,59,62,63,66,75,78,79,81,89,100,101,103,104,107. Se realizaron estudios complementarios con marcadores tumorales en 10 casos, se usaron principalmente: Antígeno carcinoembrionario, Ca 19-9, Ca 125, Ca 15,3 y Alfafetoproteína 23,34,62-64,66,81,90,92,104.

Estudios con técnicas de inmunohistoquímica. Se utilizaron algunas tinciones especiales para diagnóstico de patología mamaria benigna o marcadores tumorales en cáncer de seno, los principalmente usados fueron: receptores hormonales de estrógenos y progesterona, CK7 y GATA3. En un total de 58 casos se reportó el uso de técnicas de inmunohistoquímica representado con 46 estudios 17,18,20,23,27,29,30,33,34,36-41,44,45,51,52,58,61-65,66,68,71,73,74,79,80-82,84,85,88,89,96,97,99,103-105,107-109; de estos, se encontraron 24 casos con receptores de estrógenos y progesterona positivos 17,18,20,27,30,34,38,40,41,44,51,58,66,73,79,80,84,88,97,99,104,105,108, y 6 casos únicamente con receptores de estrógenos positivos 23,37,62,81,107,109.

El diagnóstico histológico en el grupo de benignidad incluyó el tejido mamario sano, tejido mamario fibroquístico, hidradenoma papilífero, adenomas mamarios, fibroadenomas, adenomas lactógenos y tumores Phyllodes benignos y borderline. La histología más frecuente reportada fue el tejido mamario sano, seguida por los fibroadenomas y el Tumor Phyllodes Benigno (ver Tabla 1). En cuanto a la patología maligna, el diagnóstico histológico incluyó el adenocarcinoma basaloide, adenocarcinoma mucinoso, carcinoma ductal, túbulo-nodular, lobular, adenoide quístico y enfermedad de Paget extramamaria (ver Tabla 1).

Tratamiento. El tratamiento en los casos de patología benigna fue la escisión local en un 91,7% de los casos (65/73) 16,19,21,22,24-26,28,31,35,39,42,45,47-50,52-58,60,61,67,69-79,82,83,85-89,91,94-96,99-103,105,106,108,109, un 2,7% (2/73) de vulvectomía parcial (18, 51), y en un 8.3% (6/73) no se reportaron datos 46,93 (ver Tabla 1).

De los 53 casos reportados de patología maligna se realizó una escisión de la lesión en un 43% de los casos (25/53) 23,27,33,34,37,38,40,43,80,81,90,92,97,98,104,107, vulvectomía radical en un 16,98% de casos (9/53) 17,20,29,32,36,41,59,65,84; hay un 3,7% de casos (2/53) en los cuales se realiza vulvectomía, sin embargo, no especifican si fue simple o radical 30,64, y en un 7,5% de casos (4/53) se realizaron hemivulvectomías 44,63.

En cuanto a las intervenciones adicionales se realizó linfadenectomías en 30% de los casos (16/53) 20,29,30,34,36,37,41,59,64,65,81,90,94,104; radioterapia en un 33% de casos (18/53) 23,29,34,36,37,40,41,44,62,64,66,84,90,97,104,107; quimioterapia en un 32% de casos (17/53) 20,29,34,36,41,44,59,62,64,66,84,90,97,104,107; hormonoterapia en un 35% de casos (19/53) 17,20,29,34,37,38,40,41,44,63,66,80,84,90,97,98; y biopsia de ganglio centinela en 11% de los casos (6/53) 44,63,80,92.

Se reportó solo un caso donde se realizó histerectomía abdominal total, salpingooforectomía bilateral, quimioterapia y radioterapia 62; del mismo modo, se reportó un solo caso donde no se realizó ningún procedimiento quirúrgico. Se llevó a cabo quimioterapia, radioterapia y hormonoterapia 66. En un 20% de los casos (11/53) no se describe el tratamiento que se les realizó a las pacientes 46.

Pronóstico y seguimiento. En el grupo de patología benigna, solo en un 34,2% de casos (25/73) de este grupo de pacientes se reportó algún tipo de seguimiento, el cual varió entre uno y noventa y seis meses. De este grupo, se realizó un seguimiento menor de 1 año en el 15% de los casos (11/73) 21,39,47,48,51,67,72,75,85,86,102; entre 1 a 5 años en el 10,9% de los casos (8/73) 70,73,74,75,88,93,101,109; mayor a 5 años en el 4,1% de los casos (3/73) 45,47,69; algún tipo de seguimiento (sin embargo, no especifican el tiempo) en el 4,1% de los casos (3/73) 52,74,102; y no se tienen datos en el 65% de los casos (48/73) reportados 18,19,22,24,25,26,28,31,35,42,46,47,49,50,53-58,60,61,68,71,76-79,82,83,87,89,91,94-96,99,100,103,105,106,108. No se reportaron casos de recaídas ni malignización en este grupo de pacientes (ver Tabla 1).

En el grupo de malignidad, el seguimiento varió entre 6 y 120 meses; se realizó un seguimiento menor de 1 año en el 7,5% de los casos (4/53) 30,34,65,80; entre 1 a 5 años en el 41,5% de los casos (22/53) 17,20,27,32,36,37,41,43,44,59,62-64,66,81,84,90,92,93,98; mayor a 5 años en el 1,8% de los casos (1/53) 92; no se tienen datos en el 49% de los casos (26/53) restantes. Solo se reportó un 11,3% de los casos (6/53) de pacientes fallecidas entre los 12 y 60 meses de seguimiento 17,41,43,59,62,66 (ver Tabla 1).

Tabla 1 Reporte de casos de tejido mamario ectópico en vulva 

Autor Año País Diseño Edad (Años) Tamaño Lesión (cm) Pezón Ubicación Estado Hormonal Diagnóstico Reporte Histológico Tipo de Neoplasia Tratamiento Seguimiento (meses)/ Desenlace
Ahmed, S et al. 102 2020 Singapur CE 34 5x4 No informa LMI Postparto * Tejido lactacional Benigno Escisión local 3/sin recaída
Hernández, A et al.16 2020 EE. UU. RC 29 10 No informa LMI Edad fértil Ecografía Fibroadenoma Benigno Escisión local */sin recaída
Matak, L et al. M 92 2020 Croacia RC 60 1 No informa Clítoris Postmenopausia Marcadores tumorales Ca. Lobular Maligno Escisión local +BGC 120/sin recaída
Ananthula, A et al 17 2020 EE. UU. RC + RL 47 2.7 No informa Vulva Premenopausia Inmunohistoquímica ADC mamario invasivo Maligno Vulvectomía radical +HT 20/fallecida
De la Vega, GA et al. 18 2020 EE. UU. RC 31 5x3x3 No informa LMI Postparto Inmunohistoquímica Tejido lactacional Benigno Vulvectomía parcial simple *
Tapia Claro, I et al. 100 2020 Cuba RC 22 15 No informa LMI Edad fértil Biopsia por aspiración Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Ardell, S et al. 78 2019 Canadá RC 30 7 No informa Vulva Embarazo Biopsia Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Mayer, RB et al. 93 2019 Austria RC 29 6 Sin pezón Vulva Postparto Ecografía Tejido lactacional Benigno * 12/ sin recaída
Kilitci, A et al 58 2019 Turquía RC 41 3x4 No informa Vulva Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local *
Mohammadnia, M et al 103 2019 Irán RC 20 5 No informa Vulva Edad fértil Biopsia por aspiración Inmunohistoquímica Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Li, G et al. 47 2019 China SC 25 5x2x2 No informa LMI Edad fértil Ecografía Fibroadenoma Benigno Escisión local 6/sin recaída
2019 SC 38 5.5x4.5x4 No informa Vulva Embarazo Ecografía y biopsia por aspiración Fibroadenoma Benigno Escisión local *
2019 SC 16 3.7 x 3.2 x 2.5 No informa LMI Edad fértil Ecografía Fibroadenoma Benigno Escisión local (x3) 96/sin recaída
Guzmán P et al. 109 2019 Chile RC 33 4x2 No informa LMI Edad fértil Ecografía / Inmunohistoquímica Fibroadenoma Benigno Escisión local 12/sin recaída
Actual 2018 Colombia RC 49 3.5 NA LMD Premenopausia Clínica Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Baradwan, S et al. 86 2018 Arabia Saudita RC 27 6x4 No informa LMD Postparto * Tejido mamario sano Benigno Escisión local 1/sin recaída
Al-Mansouri, L et Al. 66 2018 Australia RC Y RL 76 * No informa Vagina Postmenopausia Biopsia por aspiración/ Inmunohistoquímica Marcadores tumorales RM de pelvis y TEP ADC metastásico Maligno RT+QT+HT 60/fallecida
Lopes A et al. 107 2018 Brasil RC 58 1.2 No informa SID Postmenopausia Biopsia / Inmunohistoquímica RM de pelvis Ca. Mamario invasivo Maligno Escisión + QT + RT *
Moulla A et al. 52 2017 Reino unido RC 32 5x3 No informa Vulva Postparto Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local */Sin recaída
Sluga M 94 2017 Holanda RC * * * Vulva Postparto * Tejido mamario quístico Benigno Escisión local *
Konstantinova A et al. 46 2017 Rusia SC 71 * No informa Clítoris Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 76 * No informa Vulva Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 64 * No informa Vulva Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 78 * No informa Vulva Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 82 * No informa Perianal Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 68 * No informa Vulva Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 77 * No informa Vulva Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 68 * No informa Periné Postmenopausia * Enf. Paget Extramamaria Maligno * *
2017 SC 54 * No informa Perianal Postmenopausia * Ca. Adenoide Quístico Maligno * *
2017 SC 64 * No informa Vulva Postmenopausia * Ca. Tubulobular Maligno * *
2017 SC 61 * No informa LMD Postmenopausia * Ca. ductal invasivo Maligno * *
2017 SC 77 * No informa Vulva Postmenopausia * Hidradenoma Papilifero Benigno * *
2017 SC 45 * No informa Vulva Edad fértil * Hidradenoma Papilifero Benigno * *
2017 SC 25 * No informa Vulva Edad fértil * Hidradenoma Papilifero Benigno * *
2017 SC 37 * No informa Vulva Edad fértil * Hidradenoma Papilifero Benigno * *
2017 SC 80 * No informa Vulva Postmenopausia * Hidradenoma Papilifero Benigno * *
Mikhael S et al. 19 2017 EE. UU. RC 69 2x1 No informa SID Postmenopausia Biopsia Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Zhou M et al. 48 2017 China RC 26 6x5 No informa Vulva Embarazo * Tejido mamario sano Benigno Escisión local 1/sin recaída
Ishigaki T et al. 80 2017 Japón RC 72 1.5 No informa LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica Ca. ductal invasivo Maligno Escisión + BGC+HT 6/sin recaída
Kredentser AM et al. 44 2017 EE. UU. SC Y RL 75 1 No informa LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC mamario invasivo Maligno Hemivulvectomia radical derecha + BGC+RT+ QT+HT 48/sin recaída
2017 SC Y RL 59 0.9 No informa LMD Postmenopausia Biopsia / Inmunohistoquímica ADC mucinoso Maligno Hemivulvectomia radical derecha + BGC+ RT+QT+HT 48/sin recaída
2017 SC Y RL 67 3 No informa LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC mamario invasivo Maligno Hemivulvectomia radical derecha + BGC+ HT 36/sin recaída
Del Vecchio V et al. 62 2016 Italia RC 52 3x2 No informa Vulva Postmenopausia Biopsia/ Marcadores tumorales Inmunohistoquímica ADC Basaloide Maligno HAT + SOB + QT+RT 18/fallecida
Baykal C et al. 59 2015 Turquía RC 73 * No informa LMI Postmenopausia Biopsia Ca. Mamario Maligno Vulvectomía radical + L+ QT 12/fallecida
Cripe J et al. 20 2015 EE. UU. RC y RL 62 1.3 No informa LMI Postmenopausia Biopsia / inmunohistoquímica Ca. ductal invasivo Maligno Vulvectomía radical parcial + L+ QT+HT 13/sin recaída
Kalyani R et al. 75 2014 India RC 26 4x2 No informa LMD Edad fértil Biopsia por aspiración Fibroadenoma Benigno Escisión local 12/sin recaída
2014 RC 45 12x8 No informa LMI Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local 10/sin recaída
Arshad W et al. 49 2014 China RC 28 0.8 * Perianal Edad fértil * Adenoma mamario Benigno Escisión local *
Al-Badawi IA 87 2014 Arabia Saudita IM 48 7x4 No informa LMD Edad fértil * Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Konstantinova AM et al. 69 2014 República Checa RC 63 1x0.5 No informa LMi Postmenopausia * Fibroadenoma Benigno Escisión local 84/sin recaída
Jiménez GA et al. 108 2014 Colombia RC 42 3x3 No informa Vulva Edad fértil Inmunohistoquímica Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Zhang Z et al. 50 2014 China RC 25 6x5 Con pezón Vulva Embarazo Ecografía Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Leodara V et al. 95 2014 Grecia RC 42 2.5 * LMI Edad fértil * Phyllodes Borderline Benigno Escisión local *
Wagner IJ et al.21 2013 EE. UU. RC 23 6 No informa Vulva Embarazo * Tejido mamario sano Benigno Escisión local 5/sin recaída
Pieh-Holder KL. 22 2013 EE. UU. RC 31 2.6x1.9 No informa LMD Embarazo Biopsia Tejido lactacional Benigno Escisión local *
Konstantinova A et al.70 2013 República Checa RC 53 1.5 No informa LMD Postmenopausia * Tejido mamario quístico Benigno Escisión local 50/sin recaída
Özbudak IH et al 60 2013 Turquía RC 43 4x3 No informa LMI Edad fértil * Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local *
2013 RC 50 3x2 No informa LMD Edad fértil * Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local *
ESGO 97 2013 Portugal RC 62 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Ca. Mamario Maligno Escisión+ L+ QT+ RT+HT *
2013 RC 78 * No informa LMiD Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC Infiltrante mamario Maligno Escisión+ L+ QT+ RT+HT *
Hassan R et al. 53 2013 Reino Unido PO 46 2x2 * Clítoris Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
McMaster J et al 23 2013 EE. UU. RC 60 2X2 No informa LMI Postmenopausia Biopsia, Tac de abdomen y pelvis, Marcadores tumorales Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Escisión local + RT *
Lev-Cohain N et al. 24 2013 EE. UU. RC 20 7x5 No informa LMD Postparto RM pelvis Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Anunobi CC et al. 105 2013 Nigeria RC 26 3x3 No informa LMD Embarazo Inmunohistoquímica Adenoma lactógeno Benigno Escisión local *
Godoy-Gijón E et al.72 2012 España RC 24 4x2 No informa LMI Edad fértil * Tejido mamario sano Benigno Escisión local 2/sin recaída
Dhaoui A et al. 106 2012 Túnez RC 28 3x3 No informa Vulva Lactancia * Adenoma lactógeno Benigno Escisión local *
Naseer MA et al. 104 2011 Baréin RC 57 1.7X0.8 No informa LMD Postmenopausia Tac abdomen y pelvis, Marcadores tumorales Biopsia, Inmunohistoquímica Ca. ductal invasivo Maligno Escisión+ L+ QT +RT *
Zhang et al. 51 2011 China RC 18 30X40 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Fibroadenoma Benigno Vulvectomía parcial 10/sin recaída
Hanief MR et al. 54 2011 Reino Unido RC 40 3.5x4.5 No informa Periné Edad fértil Ecografía Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Lee ES et al. 82 2011 Corea del Sur RC 29 (3-2-2-1 y 4-1) No informa Múltiple (LMD y LMI) Embarazo Ecografía, Inmunohistoquímica Adenoma lactógeno Benigno Escisión local *
Scarabin C et al. 91 2010 Francia RC 27 5 -10 No informa LMI Embarazo * Adenoma lactógeno Benigno Escisión local *
Mahajan N et al.76 2010 India RC 40 2x1 No informa LMD Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Mannan AA et al. 88 2010 Kuwait RC 18 5x3 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local 12/sin recaída
Mak CT. 25 2009 EE. UU. RC y RL 17 * Con pezón LMD Edad fértil Biopsia Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Hong JH et al. 83 2009 Corea del sur RC 18 5x4 Sin pezón LMI Edad fértil Ecografía Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Sundaram S.S 55 2009 Reino Unido RC 37 1 No informa Clítoris Edad fértil Biopsia Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Cantú de Leon D et al. 101 2009 México RC 18 12x5 No informa LMD Edad fértil Biopsia por aspiración, TAC de pelvis Fibroadenoma Benigno Escisión local 17/sin recaída
Lucas EW et al. 26 2009 EE. UU. RC * 2X3 No informa (no se consideró dx) LMD * * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Bambao C et al. 79 2008 Canadá RC 45 0.4x0.4 No informa SID Edad fértil Biopsia, Inmunohistoquímica HDB Benigno Escisión local *
Shah SS et al. 27 2008 EE. UU. RC 92 2 No informa LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC In situ mamario Maligno Escisión local 15/sin recaída
2008 RC 82 1 No informa LMiD Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC In situ mamario Maligno Escisión local 32/sin recaída
Vazmitel M 71 2008 República Checa RC 30 0.5 No informa Vulva Edad fértil Inmunohistoquímica Hidradenoma Papilifero Benigno Escisión local *
Carter JE et al. 28 2008 EE. UU. RC 45 5X3.5 No informa LMI Postmenopausia * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Dordević M et al. 99 2008 Serbia RC 27 5x3 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Duvvur S et al. 56 2007 Reino Unido RC 41 1x1 Sin pezón Vulva Edad fértil * Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Giger OT. 96 2007 Suiza RC 49 3.7X3 No informa LMD Menopausia Inmunohistoquímica Phyllodes Borderline Benigno Escisión local *
England E. 57 2007 Reino Unido RC 45 1.5x0.5 No informa LMiI Postmenopausia * Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Kazakov DV et al. 45 2006 Rusia RC 64 2 No informa Periné Postmenopausia Inmunohistoquímica HDB Benigno Escisión local 66/ sin recaída
Intra M et al. 63 2006 Italia RC y RL 53 2 No informa LMI Postmenopausia Biopsia, Inmunohistoquímica, Marcadores tumorales ADC mamario Maligno Hemivulvectomia izquierda + BGC + HT 20/viva
Fracchioli S et al. 64 2006 Italia RC y RL 57 1 No informa LMI Postmenopausia Inmunohistoquímica, Marcadores tumorales ADC mamario Maligno Vulvectomía + L+ QT+RT 36/viva
Bardsley M et al. 67 2004 Australia RC 31 7x4 No informa Vulva Postparto * Tejido mamario sano Benigno Escisión local 4/sin recaída
Lopes G et al. 29 2006 EE. UU. RC 44 2 No informa LMI Edad fértil Biopsia, inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Vulvectomía radical parcial + L+ QT+ RT+ HT *
Ohira S et al. 81 2004 Japón RC y RL 82 7x1.5 No informa LMI Postmenopausia Biopsia, marcadores tumorales, Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Escisión +L 20/viva
Baykal C et al. 61 2004 Turquía RC y RL 25 1 No informa LMI Embarazo Inmunohistoquímica TMF Benigno Escisión local *
Yin C et al. 30 2003 EE. UU. RC 84 5X3 No informa Pubis Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC mucinoso Maligno Vulvectomía +L 9/sin recaída
Piura B. 84 2002 Israel RC 69 3x3 No informa LMI Postmenopausia Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Vulvectomía radical +L+ QT+ RT+ HT 12/ sin recaída
Baisre A. 31 2002 EE. UU. RC 29 1.3 * Vulva Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
2002 RC 42 1.5 * Vulva Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Chung-Park M et al. 32 2002 EE. UU. RC 47 2 No informa LMiD Postmenopausia Biopsia ADC mucinoso Maligno Vulvectomía radical anterior 36/sin recaída
Kuan SF et al. 33 2001 EE. UU. RC 66 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 72 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 60 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 80 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 77 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 72 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 65 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
2001 RC 70 * No informa Vulva Postmenopausia Inmunohistoquímica Enf. Paget Extramamaria Maligno Escisión local *
Chulia MT et al. 73 2001 España RC 34 6x4 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local 18/Sin recaída
Neumann I. 90) 2000 Alemania RC 60 * No informa LMD Postmenopausia Marcadores tumorales Ca. Mamario lobular Maligno Escisión +L +QT+ RT+HT 20/sin recaída
Gorisek B. 98) 2000 Eslovenia RC 81 2x3 * LMI Postmenopausia * Ca. Ductal Maligno Escisión+ HT 19/sin recaída
Irvin WP. 34 1999 EE. UU. RC y RL 64 3X3 No informa Pubis Postmenopausia Biopsia, marcadores tumorales, Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Escisión+ L + QT + RT + HT 4/sin recaída
Kapila K. 89 1998 Kuwait CE 30 1x2 No informa Múltiple Embarazo Biopsia por aspiración Tejido mamario sano Benigno Escisión local *
Tresserra F. 74) 1998 España RC 39 1.4x2 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local 18/Sin recaída
1998 RC 17 0.7 - 1.6 No informa Múltiple Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local */Sin recaída
Higgins CM. 68 1997 Australia RC 37 5 No informa LMI Edad fértil Inmunohistoquímica Fibroadenoma papilar Benigno Escisión local *
Xanos ET. 35 1997 EE. UU. RC 31 4X5 No informa Múltiple Embarazo Ecografía Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Kennedy DA et al. 36 1997 EE. UU. RC 71 5X2 No informa LMI Postmenopausia Biopsia, Inmunohistoquímica Ca. ductal invasivo Maligno Vulvectomía radical + L + QT + RT 15/viva
Kais M. 85 1995 Israel RC 34 4.5 x 3.5 x 3 * Vulva Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local 3/sin recaída
Prasad KR. 77 1995 India RC 30 4 * Vulva Edad fértil * Fibroadenoma Benigno Escisión local *
Levin M et al. 37 1995 EE. UU. RC 62 2.5 No informa LMI Postmenopausia Biopsia, Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Escisión+ L+ RT+HT 12/sin actividad
Bailey CL et al. 38) 1993 EE. UU. RC 65 3X2 No informa LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica Ca. Ductal Maligno Escisión + HT 12/viva
Tbakhi A et al. 39 1993 EE. UU. RC 20 3x4 No informa Múltiple Edad fértil Inmunohistoquímica Tumor Phyllodes Benigno Benigno Escisión local 8/sin recaída
Di Bonito L et al. 65 1992 Italia RC 42 1.5 No informa LMD Edad fértil Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Vulvectomía radical + L 4/viva
Rose PG et al. 40) 1990 EE. UU. RC 68 3.5X3.5 * LMD Postmenopausia Inmunohistoquímica Ca. Ductal Maligno Escisión+ RT+HT *
Simon KE et al. 41 1988 EE. UU. RC 60 2X2 No informa LMD Postmenopausia Biopsia, Inmunohistoquímica ADC mamario Maligno Vulvectomía radical + L+ QT+ RT+HT 27/fallecida
Reeves KO et al. 42 1980 EE. UU. RC 29 3x4 No informa Clítoris Postparto Biopsia TMF Benigno Escisión local *
Guerry RL et al. 43 1976 EE. UU. RC 62 1.5 No informa LMI Postmenopausia Biopsia Ca. ductal invasivo Maligno Escisión local 24/fallecida

ADC: Adenocarcinoma; BGC: Biopsia de Ganglio Centinela; Ca: Carcinoma; CE: Carta editor; Enf: Enfermedad; ESGO: European Society of Gynaecological Oncology; EE. UU.: Estados Unidos; HDB: Hiperplasia Ductal Benigna; HAT: Histerectomía abdominal; HT: Hormonoterapia; IM: Imagen del mes; LMD: Labio mayor derecho; LMI: Labio mayor izquierdo; LMiI: Labio menor izquierdo; LMiD: Labio menor derecho. L: Linfadenectomía, PO: Presentación Oral; QT: Quimioterapia; RM: resonancia magnética; RT: Radioterapia; RC: Reporte caso; RL: Revisión literatura, SC: Serie de casos; SID: Surco interlabial derecho; SOB: salpingo-oforectomía bilateral; TEP: tomografía por emisión de positrones; TMF: Tejido mamario fibroquístico; NA: no aplica; * Sin información.

CONCLUSIONES

El tejido mamario ectópico en vulva debe ser considerado como parte del diagnóstico diferencial de masas a nivel vulvar con diferente pronóstico en mujeres pre y posmenopáusicas. Se debe mejorar en la descripción de las lesiones, ya que en pocos estudios se describía presencia o no de pezón o areola. Se requieren más estudios para poder definir qué tratamiento consigue los mejores resultados en términos de recaída y supervivencia.

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CONTRIBUCIÓN DE LAS AUTORAS

Sandra Marcela Buitrago-Flechas: diseño y elaboración del manuscrito, revisión bibliográfica y aprobación de la versión final.

Sandra Johana Barrera-Latorre: revisión de la literatura y contenido intelectual.

Carolina Morante-Caicedo: diseño y elaboración del manuscrito, revisión bibliográfica y aprobación de la versión final. Diseño de material gráfico.

FINANCIACIÓN

Los autores no recibieron ninguna fuente de financiación.

Recibido: 13 de Agosto de 2020; Aprobado: 04 de Agosto de 2021

* Correspondencia: Sandra M. Buitrago. Carrera 11 c No 122 - 41. sanbuitrago189@gmail.com

Conflicto de intereses:

Los autores declaran que no tienen conflictos de intereses

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