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Introducción
A medida que los avances quirúrgicos y médicos aumentan la supervivencia, el panorama de la cardiopatía congénita (CC) cambia, exigiendo un abordaje más integral a la superviviencia, funcionalidad y calidad de vida. En términos de salud poblacional, la supervivencia mejorada implica una transición desde un predominio de años de vida perdidos por una mortalidad prematura a años de vida saludable perdidos por discapacidad1; por lo tanto, se requieren estrategias integrales para reducir la carga de discapacidad por CC2.
Entre los desenlaces más frecuentes relacionados con la discapacidad en niños y adolescentes con CC se encuentran las alteraciones en neurodesarrollo y neuropsicología3. Por lo tanto, se hace necesario el desarrollo y la implementación de una identificación temprana y de alternativas de intervención para optimizar la funcionalidad y la calidad de vida con el fin de tener un impacto positivo en su rendimiento académico, empleabilidad y desempeño social a través de la vida3-5. Sin embargo, a pesar de recientes llamados a aumentar la investigación en la atención en neurodesarrollo y neuropsicología para las personas con CC6,7, la evidencia acerca de la intervención neurocognitiva en estos pacientes es escasa8.
La investigación en salud es fundamental para generar y sintetizar el conocimiento necesario para enfrentar los retos significativos en políticas innovadoras y en salud que implica disminuir la carga de discapacidad por CC9,10.
Paradójicamente, la productividad en investigación es más baja en los países con la carga de morbilidad más alta. Por ejemplo, Qureshi et al.11 encontraron que a pesar de contribuir la mayoría de los años de vida ajustados por discapacidad (AVAD), los países de ingresos bajos y medios representaban solo el 2.8% de toda la producción investigativa en enfermedad cardiovascular a través de una década (2008-2017). Además, un estudio anterior comparó la producción investigativa entre países desarrollados y en vía de desarrollo12. Sin embargo, ningún estudio ha analizado la producción investigativa en cuanto a los aspectos neurocognitivos de la CC.
Por lo anterior, el objetivo de este estudio fue analizar las disparidades globales en la producción y la colaboración internacional relacionados con el neurodesarrollo y la neuropsicología de la CC a través de los últimos veinte años (2000-2019) y explorar su asociación con la carga de discapacidad por CC.
Método
Diseño
Un análisis bibliométrico de artículos científicos sobre el neurodesarrollo y la neuropsicología de las cardiopatías congénitas publicados en los últimos veinte años (2000-2019).
Estrategia de búsqueda
Se buscaron artículos científicos en SCOPUS, dado que permite un análisis biométrico y cubre muchas revistas biomédicas y de ciencias sociales13. Para identificar artículos que reportaran investigación original sobre los aspectos de neurodesarrollo, neurocognición o neuropsicología de la CC, independientemente del diseño del estudio o la edad de los participantes, utilizamos la estrategia de búsqueda: TITLE-ABS-KEY (“congenital heart disease” OR “congenital heart abnormality” OR “congenital heart anomaly” OR “congenital heart malfor- mation” OR “congenital heart defect” OR “congenital car- diovascular malformation” OR “CHD” OR “atrial septal defect” OR “atrioventricular septal defect” OR “congesti- ve heart failure” OR “coarctation of the aorta” OR “hypo- plastic left heart syndrome” OR “interrupted aortic arch” OR “modified Blalock-Taussig-Thomas” OR “partial ano- malous pulmonary venous drainage” OR “patent ductus arteriosus” OR “total anomalous pulmonary venous dra- inage” OR “ventricular septal defect”) AND ALL (neu- ropsychology OR neuropsychological OR neurodevelopment OR neurodevelopmental).
La búsqueda se limitó al período comprendido entre el año 2000 y el 2019. La fecha de la última búsqueda fue el 22 de julio del 2020. Además, se utilizaron filtros para excluir revisiones y artículos con palabras clave relacionadas con la investigación en animales. Finalmente, los metadatos se exportaron en archivos.csv, incluyendo la información bibliográfica y de citas, el resumen y las palabras clave, y las referencias.
Las variables y la fuente de datos
Los metadatos de los estudios incluidos se procesaron usando la versión 4.0.3 de R con el paquete Bibliometrix 3.0.414 para obtener las estadísticas por país: el número de artículos por país y la relación de producción multinacional (PM), que se refiere a la relación entre el número de artículos producidos por varios países y el número de artículos producidos en un solo país.
Los países con una relación PM = 0 no tienen productos con coautoría internacional, y países con una relación PM = 1 no tienen productos con solo autores nacionales.
Se calculó la tasa de producción investigativa (por millón) como la relación entre el número de artículos y la población estimada para el 2019. El estimado de la población, el grupo de ingresos, y la clasificación de región mundial para cada país se obtuvieron de la base de datos del Banco Mundial. Adicionalmente, la tasa de AVAD por 100.000 y la tasa de prevalencia de cardiopatías congénitas por 100.000 se extrajeron del Estudio de Carga de Enfermedad-20171.
Análisis de datos
Los análisis bibliométricos y estadísticos se llevaron a cabo en Bibliometrix 3.0.4 y Stata 16.1.
Análisis bibliométrico
La producción investigativa se analiza con estadísticas bibliométricas descriptivas: la tasa de crecimiento anual, las citaciones promedio por año por artículo, el número promedio de autores por documento, el índice de colaboración, y el número promedio de autores por artículo, teniendo en cuenta únicamente los artículos con más de un autor. Adicionalmente, se reportan las diez fuentes y los diez países más relevantes, definidos como los que tienen el mayor número de documentos publicados y producidos, respectivamente.
Disparidades globales
Se cuantificaron las disparidades globales en producción investigativa (tasa y relación PM) y la carga por discapacidad por CC (AVAD y tasas de prevalencia) por grupo de ingresos utilizando un modelo lineal generalizado con distribución de Poisson y función logarítmica. Se presenta la relación de tasas (RT) con intervalos de confianza del 95% (IC 95%) para países de ingreso alto (PIA) y países de ingreso mediano-alto (PIMA), tomando como referencia el grupo de países de ingreso bajo y mediano-bajo (PIBMB). Se obtuvieron estimados marginales para los grupos de ingreso y las regiones mundiales. Además, se presenta un mapa de la red global de coautoría entre naciones.
Asociación entre la producción investigativa y la carga por discapacidad por cardiopatía congénita
Se caracterizó la asociación a nivel de país entre la tasa de producción investigativa y la PM con la tasa de AVAD por CC utilizando un modelo lineal generalizado con distribución de Poisson, función de identidad y estimación robusta de varianza. Los estimados marginales de las tasas de AVAD con el IC 95% para los valores del rango de los variables de producción investigativa se presentan en gráficas de dispersión. Se analiza la forma y la dirección de estas asociaciones.
Resultados
Se encontraron 3222 documentos en 936 fuentes. Cincuenta y nueve países contribuyeron al menos un artículo. Con una tasa anual de crecimiento del 14% a través de los últimos 20 años, la producción investigativa creció de manera exponencial de 32 trabajos en el 2000 a 386 en el 2019. El promedio de citaciones por año mostró un crecimiento del 5%, con picos en el 2003 y el 2018 (5.84). Hubo un promedio de 3.1 citaciones por año por documento (un promedio de 26.4 citaciones por documento). Un total de 17.476 autores generaron esta producción investigativa, con 5.4 coautores por documento. El índice de colaboración fue de 5.6. La Figura 1 presenta las diez fuentes y los diez autores más relevantes y localmente citados.
Figura 1 Las 10 más relevantes (A) y localmente citadas (B) fuentes (C) y autores (D) en el campo del neurodesarrollo y la neuropsicología de las cardiopatías congénitas (2000-2019).
Disparidades globales en la producción investigativa y la carga por cardiopatía congénita
Entre los 59 países que contribuyeron al menos un artículo relacionado, los PIBMB evidenciaron la tasa de producción investigativa más baja con 0,07 artículos por millón, junto con la carga más alta por CC con una tasa de AVAD de 294.61 por 100.000 y una tasa de prevalencia de 193.14 por 100.000 (Tabla 1). Comparado con estos países, la tasa de producción investigativa fue 27.1 (IC 95%: 10.2-72.2) veces más alta en los PIA y 5.0 (IC 95%: 1.6-15.7) veces más alta en los PIMA. En términos de la carga por CC, la tasa de AVAD por 100.000 fue considerablemente menor en los PIA (RT = 0.2; IC 95%: 0.1-0.3), y en los PIMA (RT = 0.7; IC 95%: 0.4-0.9), comparado con los PIBMB. La tasa de prevalencia también fue significativamente más baja (Fig. 2). Las diez fuentes más relevantes representan el 25.5% de los documentos, y los diez países más relevantes contribuyeron el 77.6% de los documentos; Estados Unidos contribuyó el 40.9% de toda la producción investigativa.
Tabla 1 Promedio de producción investigativa y carga por cardiopatías congénitas por grupo de ingreso y región del mundo
| Producción investigativa | Carga por CC | |||||||
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| n | PM | Tasa | Relación* | AVAD** | Relación | Prevalencia** | Relación | |
| Grupo de ingreso | ||||||||
| Alto | 2098 | 0.22 | 1.81 | 27.1 (10.2-72.2) | 56.96 | 0.2 (0.1-0.3) | 134.57 | 0.7 (0.5-0.9) |
| Mediano-alto | 239 | 0.14 | 0.33 | 5.0 (1.6-15.7) | 191.71 | 0.7 (0.4-0.9) | 125.70 | 0.6 (0.5-0.8) |
| Bajo y mediano-bajo | 26 | 0.20 | 0.07 | 1.0 | 294.61 | 1.0 | 193.14 | 1.0 |
| Región del mundo | ||||||||
| Norteamérica | 1150 | 0.09 | 3.90 | 52 (1.4-1993.8) | 57.60 | 0.2 (0.1-0.2) | 148.40 | 0.6 (0.5-0.6) |
| Europa y Asia Central | 772 | 0.20 | 1.64 | 21.9 (0.6-79..7) | 61.53 | 0.2 (0.2-0.2) | 128.77 | 0.5 (0.5-0.5) |
| Asia Oriental y el Pacífico | 292 | 0.20 | 0.99 | 13.1 (0.3-508.4) | 62.44 | 0.2 (0.2-0.2) | 136.58 | 0.5 (0.5-0.6) |
| Medio Oriente y el Norte de África | 63 | 0.22 | 0.64 | 2.1 (0.1-118.7) | 198.08 | 0.7 (0.6-0.7) | 125.96 | 0.5 (0.5-0.5) |
| Latinoamérica y el Caribe | 64 | 0.17 | 0.16 | 8.5 (0.2-337.7) | 223.23 | 0.6 (0.5-0.6) | 129.04 | 0.5 (0.4-0.5) |
| Asia del Sur | 15 | 0.00 | 0.03 | 0.4 (0.0-570.1) | 296.40 | 0.9 (0.8-1.0) | 170.99 | 0.7 (0.6-0.7) |
| África Subsahariana | 7 | 0.38 | 0.08 | 1.0 | 335.98 | 1.0 | 260.64 | 1.0 |
*Por millón.
**Por cien mil.
PM: producción multinacional.
Figura 2 La red global de coautoría en el neurodesarrollo y la neuropsicología de la cardiopatía congénita (2000-2019). El color del país refleja el número de artículos en colaboración con otros países (aumentando de azul claro a azul oscuro); el gris indica que no hubo contribución. Asimismo, el ancho de los conectores refleja la frecuencia de la coautoría. Sólo se muestran conexiones con más de 20 trabajos colaborativos.
Comparado con la producción investigativa de los PIBMB, los países del sur de Asia tuvieron una tasa menor (0.03 artículos por millón) y una relación PM menor. Comparado con la producción investigativa de los PIA, los países norteamericanos tuvieron una tasa de producción investigativa considerablemente más alta (1.81 artículos por millón) pero una relación PM más baja. Los países de África subsahariana mostraron las más altas tasas de AVAD y de prevalencia y la más alta relación PM (Tabla 1). No hubo una diferencia significativa en la relación PM entre grupos de ingreso. La red global de coautoría se concentra fuertemente en los países de Norteamérica y Europa, siendo la China, Australia y Japón los contribuyentes más relevantes de otras regiones del mundo (Fig. 2).
Asociación entre la producción investigativa y la carga por discapacidad por cardiopatía congénita
Se encontró una asociación a nivel nacional entre el número de artículos contribuidos (por millón) y la tasa de AVAD por CC. Los países con la tasa más alta de discapacidad por CC produjeron menos de 1.0 artículo por millón, con una asociación estadísticamente significativa con una menor producción investigativa. Por el contrario, los países con la carga por discapacidad más baja produjeron más de 1.0 artículo por millón (Fig. 3A). Adicionalmente, se encontró una asociación en forma de U entre la tasa de AVAD y la relación PM para colaboraciones internacionales (Fig. 3B). Los países con contribuciones principalmente dadas por producción de un solo país (PM cercano a 0) o producción de múltiples países (PM cercano a 1) tendían a tener tasas más altas de AVAD. Por el contrario, los países con una contribución más balanceada entre producción de un solo país y de múltiples países (PM entre 0.2 y 0.4) tendían a tener tasas más bajas de AVAD.
Discusión
Este estudio proporciona evidencia acerca de la disparidad global en la investigación del neurodesarrollo y la neuropsicología de la CC en los últimos 20 años (2000-2019), con un predominio de los PIA contribuyendo el 88.7% de toda la producción. En contraste, los PIBMB contribuyeron solo el 1.1% de los artículos identificados y tuvieron una participación marginal en la red de colaboración internacional. Además, este estudio identificó que los países con la más alta carga por discapacidad por CC están mucho más atrasados en la generación del conocimiento relacionado que los países con perfiles de carga más favorables.
La investigación publicada sobre CC ha experimentado cambios significativos en los últimos 20 años, con una tasa de crecimiento anual del 14%. Sin embargo, este crecimiento muestra disparidades entre los países desarrollados y en vías de desarrollo12. Este análisis encontró que, en comparación con los PIBMB, la tasa de producción investigativa fue 27.1 veces más alta en los PIA y 5.0 veces más alta en los PIMA para la investigación sobre aspectos de neurodesarrollo y neuropsicología en la CC. Este patrón es parecido al que resaltaron Qureshi et al.11, quienes evidenciaron que la contribución de los países de ingreso alto a la producción global de investigación cardiovascular fue del 81.1%, comparado con el 2.8% contribuido por los PIBMB. En nuestro estudio, estos porcentajes fueron del 88.7% y el 1.1%, respectivamente.
En este estudio se encontró que los PIBMB tenían una producción investigativa considerablemente más baja y un AVAD más alto que los PIA, sugiriendo que los países más afectados por la carga por discapacidad por CC no están llevando a cabo tanta investigación relacionada como los países más ricos y menos afectados. Esta asociación ecológica refleja lo manifestado por Evans et al.15 “La investigación es una clave descuidada para la mejoría de la salud.” La productividad en investigación y la producción en forma de publicaciones investigativas puede servir de indicador sustituto para la conciencia, la promoción, y la inversión en investigación en salud16,17. Sin embargo, las disparidades económicas entre los países también están asociadas con el gasto en investigación y desarrollo18.
Se han reconocido varias limitaciones en los PIBMB, tales como poca inversión en salud, barreras de idioma, y falta de capacitación en investigación. La agenda investigativa del 2011 para enfermedades no transmisibles sugería que el 5% del gasto oficial en desarrollo internacional y el 2% del gasto nacional en salud de los PIBMB se debería invertir en investigación para finalmente generar evidencia para reducir la carga de morbilidad19. Una inversión subóptima en salud y específicamente en la investigación obstaculiza la capacitación de personal, la generación de nuevos conocimientos y el progreso del sector salud.
Una alternativa para reducir la brecha investigativa es el marco del fortalecimiento de la capacidad investigativa (FCI). El FCI se ha reconocido como una habilidad esencial para un sistema de salud efectivo. Por supuesto, la investigación no es la única solución, pero sí es la base para la implementación de nuevos conocimientos y la capacidad de los países en vías de desarrollo para “abordar las cargas de morbilidad persistentes y desproporcionadas que enfrentan”20. Es más, el FCI puede mejorar la capacidad para generar evidencia local y colaborar en estudios internacionales. Los resultados de nuestro estudio muestran que los países con la más alta carga de discapacidad por CC no estaban conectados a la red global de coautoría. Los países más balanceados en colaboraciones inter- e intra-nacionales (PM) se caracterizaban por una tasa más baja de AVAD. La combinación de esfuerzos nacionales y la colaboración internacional es extremadamente importante para el FCI en los PIBMB, ya que “los investigadores locales son los mejor posicionados para abordar los retos en salud de sus propias comunidades, ya que entienden la cultura y el contexto único en el que trabajan”21. Sin embargo, esta colaboración debe garantizar alianzas equitativas, liderazgo local y sostenibilidad para ser efectiva22.
La priorización del FCI en los PIBMB es especialmente relevante dadas las disparidades geográficas en años vividos con discapacidad en personas que viven con CC23 y la baja aplicabilidad en países de ingreso bajo y mediano de la investigación producida en países de ingreso alto24. Se han descrito estrategias específicas de FCI implementadas para favorecer la investigación en salud pediátrica. Algunos ejemplos incluyen tutorías y asesorías, calificación formal, capacitación de capacitadores locales, publicaciones con coautoría, y el desarrollo profesional25,26. Las plataformas emergentes, como el Cardiac Neurodevelopmental Outcome Collaborative27, donde los profesionales de la salud buscan trabajar juntos y en sociedad con las familias para optimizar los desenlaces en el neurodesarrollo de pacientes pediátricos con CC para maximizar su calidad de vida, pueden liderar o apoyar ese tipo de emprendimiento.
Conclusión
Encontramos patrones parecidos de disparidad por grupo de ingreso nacional para la producción investigativa en la carga por discapacidad por CC. Los países con una carga más alta de discapacidad por CC fueron menos productivos en este campo investigativo. Para reversar este patrón, se requiere de colaboración internacional y estrategias de fortalecimiento nacional en la construcción de habilidades investigativas.
