INTRODUCCIÓN

La angina bullosa hemorrágica (ABH) fue descrita por Badham en 1967, y está caracterizada por presentar vesículas o ampollas con contenido sanguíneo, las cuales no son atribuibles a discrasias sanguíneas, desórdenes vesículo-bullosos ni otras causas conocidas.^1,2 En 1992, Scully dio un sinónimo para la ABH, nombrándola también como púrpura oral. Otros nombres que ha recibido esta lesión han sido: estomatitis hemorrágica bullosa benigna y hemofiltenosis oral traumática o recurrente.3 Clínicamente, la ABH se caracteriza por ser una lesión única o múltiple, generalmente asintomática (aunque en ocasiones llega a ser dolorosa), que aparece repentinamente,^3,4 cuyo color varía entre el rojo oscuro y el púrpura, la cual puede hacer ruptura y expandirse rápidamente en un término de 24 a 48 horas;⁴ sin embargo, se han encontrado casos que reportan una duración de más de cuatro meses hasta años.⁵ Se pueden presentar múltiples ampollas de dos a tres centímetros de diámetro, con ruptura espontánea y curación sin dejar cicatriz, aunque pueden ser recurrentes.^6,7 No tiene predilección por sexo, y la edad de mayor frecuencia está entre los 50 y 70 años;³ sin embargo, puede presentarse en pacientes de menor edad.⁸

La zona más afectada es el paladar blando,³ aunque en la literatura se han reportado casos en otras zonas menos frecuentes, como la mucosa bucal, el borde lateral de la lengua,³ el pilar anterior de las fauces y los cartílagos aritenoides;⁷ de hecho, también se ha localizado en la zona del piso de la boca y en la mucosa faríngea y esofágica,^2,4 y se han reportado casos inusuales en mucosa queratinizada, como el paladar duro.⁹

La ABH no está asociada a desórdenes sanguíneos o hemorrágicos;^1,3,4 su etiopatología permanece aún sin definir, y el factor relacionado más importante es el trauma local del tejido,^1,3,6 causado por el consumo de bebidas calientes, procedimientos dentales, maltrato de las mucosas, o como resultado de la anestesia local.² Otras condiciones, como la diabetes mellitus y los esteroides inhalados, el salbutamol y el bromuro de ipratropio aparecen en la literatura como factores predisponentes.^3,4,5,6,7 Aunque su diagnóstico visual no representa un problema mayor, es importante que el clínico sepa diferenciarlo de otras condiciones, como enfermedades hemorrágicas o desórdenes bullosos, que puedan presentar características similares de esta condición benigna.¹

El diagnóstico diferencial se realiza frente a otras lesiones hemorrágicas, dado que la ABH es similar a las lesiones de trombocitopenia, pero en la primera, el recuento sanguíneo y la función hemostática se encuentran normales. Por otra parte, la amilosis produce ampollas hemorrágicas, con manifestaciones sistémicas y deposición tisular amiloidea en la piel. Ocasionalmente, las lesiones por procedimientos de endoscopia pueden parecerse a la ABH.¹⁰

El tratamiento está encaminado a reducir el malestar producido y mejorar la cicatrización de la úlcera después de su disrupción, dado que en la mayoría de las ocasiones tiende a sanar espontáneamente.⁶ En presencia de ampollas de sangre grandes e intactas, se recomienda realizar una incisión para evitar su ampliación, evitando así la obstrucción de las vías respiratorias. Su tratamiento ha sido definido como sintomático, utilizando enjuague bucal y analgésicos y evitando alimentos gruesos.⁷ En los pacientes inhaladores de esteroides, las gárgaras con agua, seguidas de una aplicación de medicina, han parecido ser una vía bastante efectiva para prevenir la aparición de ABH.⁶ En los casos en los que la ABH afecta el paladar blando y la ampolla ha reventado, se recomienda el uso de profilaxis antibiótica y enjuagues antisépticos, como el digluconato de clorhexidina en concentraciones de 0,25% o 0,12%, para ayudar a reducir los síntomas y evitar una infección secundaria. En otras zonas menos comunes, el clínico debe evaluar si el uso de antibióticos es pertinente. Los enjuagues con clorhexidina son recomendados para todos los pacientes.¹⁰ En este artículo reportamos un caso de ABH, el cual apareció cuatro meses después de realizar una cirugía de alargamiento coronal, para corregir una erupción pasiva alterada, en una paciente de 21 años. Se describen las características clínicas y su respectivo manejo.

CASO CLÍNICO

Una paciente de 21 años de edad, sin antecedentes médicos de importancia a la evaluación inicial, acude a valoración periodontal por presentar dientes cortos y cuadrados, con alta banda de encía queratinizada y surcos menores a 3 mm, por lo que se diagnostica una erupción pasiva alterada tipo 1B Figura 1. Se ordenan exámenes de laboratorio previos al procedimiento quirúrgico, dado que la paciente reporta no asistir a consulta médica u odontológica hace más de dos años, y el procedimiento quirúrgico a realizar es extenso e invasivo; los resultados de los exámenes son normales. Se realiza primero la fase higiénica, que consiste en darle a la paciente instrucciones de higiene oral estrictas, así como profilaxis y uso de equipo ultrasónico magneto, con el fin de retirar la placa calcificada. Se decide realizar una cirugía de alargamiento coronal desde el primer molar derecho al primer molar izquierdo, para corregir la erupción pasiva alterada y mejorar la estética de la paciente. Se colocan cuatro carpules de lidocaína al 2% + 1:80000 de epinefrina. Se realizan las mediciones prequirúrgicas de altura y ancho de corona clínica iniciales y del tamaño dental que se desea lograr, y se coloca un punto sangrante. También se mide la altura de la encía queratinizada y la profundidad del surco para confirmar el diagnóstico. El procedimiento quirúrgico consiste en realizar una incisión a bisel interno desde mesial del primer molar derecho a mesial del primer molar izquierdo, de forma festoneada, sin incluir la papila interdental, desde el ángulo-línea mesial al ángulo-línea distal de cada diente. Esto se continúa con una incisión intracrevicular. Se retira el collar gingival y se realiza una incisión para dividir la papila interdental y no sacarla por completo, con el fin de evitar su atrofia. Luego se eleva un colgajo mucoperióstico y se hace osteoplastia para corregir abultamientos óseos y mejorar la anatomía ósea, y se realiza osteotomía con el fin de dejar la cresta ósea a 2 mm de la unión amelocementaria. Finalmente, se realiza el alisado radicular, la sutura del colgajo posicionado apicalmente, se dan las instrucciones posquirúrgicas por escrito y se medica con azitromicina 500 mg, 1 diaria por 3 días, y Nimesulide de 100 mg,1 cada 12 horas por 3 días Figura 2.

Figura 1 Erupción pasiva alterada de molar a molar 

Figura 2 Cirugía de alargamiento coronal para corregir la erupción pasiva alterada y nivelar el zenit gingival 

Se retiran los puntos de sutura a los diez días, cuando se observa que la cicatrización posquirúrgica fue normal, y a las dos semanas de seguimiento se observan algunas áreas, a nivel de las papilas interdentales de premolares e incisivos, edematizadas y enrojecidas, siendo más notorias entre los premolares del primer cuadrante y entre el incisivo central y lateral del segundo cuadrante. Al mes se observa que el área edematizada abarca los márgenes de los dientes mencionados Figura 3, y en el posquirúrgico, a los cuatro meses, se encuentran lesiones rojas, circunscritas, de superficie lisa, aproximadamente de 1 cm de diámetro, a nivel del primer premolar derecho e izquierdo, y en los incisivos centrales sangra fácilmente Figura 4 A, B y C). La paciente refiere ardor al consumir alimentos ácidos e incomodidad y sangrado al cepillado. Se realiza biopsia de ambas lesiones, las cuales son enviadas al laboratorio para su estudio histopatológico por parte de patólogo oral. La histopatología muestra un epitelio ulcerado con focos necróticos; en el tejido conectivo denso se observa un infiltrado inflamatorio caracterizado por presencia de linfocitos y algunas células plasmáticas. Hay una abundante cantidad de polimorfonucleares neutrófilos (PMN) y algunos eosinófilos; se observa una abundante cantidad de eritrocitos extravasados con ruptura de capilares. En la periferia y al interior del epitelio se observan numerosas colonias bacterianas. No hay evidencia de malignidad Figura 5. Con todo esto se corrobora el diagnóstico.

Figura 3 Imagen posquirúrgica al mes 

Figura 4 Imagen clínica a los cuatro meses, en la que se evidencian las lesiones a nivel de incisivos y premolares superiores posterior a la cirugía. A. Imagen superior posterior izquierda. B. Imagen de dientes anteriores. C. Imagen superior posterior derecha. Se evidencian las lesiones localizadas. 

Figura 5 Imagen histopatológica de la lesión con tinción hematoxilina-eosina (escala: 400x) 

Como tratamiento conjunto se realiza raspaje y alisado radicular de la zona afectada, y se envía terapia analgésica. La paciente cursó un posoperatorio favorable, y en un periodo de seguimiento de quince días mostró una adecuada evolución sin signos de recidiva Figura 6.

Figura 6 Imagen Posquirurgica al año 

DISCUSIÓN

La ABH se caracteriza por la repentina aparición de una ampolla sangrante en la mucosa oral, sin una causa identificable o un desorden sistémico relacionado. A pesar de que su etiología continúa incierta, se ha descrito como un fenómeno multifactorial, en cuya aparición el trauma dental o funcional puede ser el factor de riesgo más importante.¹⁰

Luthra et al¹¹ dicen que las causas que han sido reportadas en la literatura están relacionadas con traumas menores, como consumo de alimentos calientes, restauraciones dentales, terapia periodontal, trauma endoscópico, inyecciones dentales de anestesia, inhaladores de esteroides, enjuagues con digluconato de clorhexidina y ronquidos. En el presente caso clínico se observa que, posterior a una intervención quirúrgica periodontal, la paciente muestra la aparición de ABH durante su periodo posoperatorio, lo que permite suponer que el trauma causado a los tejidos en el acto quirúrgico pudo repercutir en su aparición.

De acuerdo con la literatura, la ubicación más común de la ABH suele ser el paladar blando, como lo reportan Yamamoto et a¹² en un estudio realizado en once pacientes, en quienes la ABH comprometió esta región, bien fuera en el lado derecho, el izquierdo o sobre la línea media; sin embargo, los mismos autores describen que, si bien esta es la zona principal, no es la única que puede resultar afectada. Entre otras zonas se encuentran la mucosa bucal, el labio y la superficie lateral de la lengua. Aunque el paladar blando es el sitio de mayor afección, Pahl et al¹³ reportan un caso en el que la unión entre el paladar duro y el blando fue la zona afectada; de hecho, en este caso también se reportó la obstrucción de la vía aérea superior, lo cual no es común, y hasta la fecha de la publicación no se reportaba en la literatura. Sin embargo, contrario a lo dicho por Yamamoto et al,¹² quienes señalan que la mucosa masticatoria, el paladar duro y las encías no se ven afectados, el presente caso muestra que, después de una intervención quirúrgica (tomada como un trauma local), sí se puede ver afectada la encía marginal vestibular de varios dientes superiores.

Aunque el diagnóstico de la ABH es puramente clínico, se debe tener en cuenta la condición sistémica del paciente. Singh et al¹⁴ señalan que una historia de trauma continuo de los dientes a la mucosa puede llevar a un diagnóstico presuntivo de ABH; sin embargo, el diagnóstico diferencial se hace excluyendo patologías cutáneas, mucosas o sanguíneas, como eritema multiforme, liquen plano, pénfigo, penfigoide, trombocitopenia y la enfermedad de Willebrand.

El caso que presentamos nos guio a un diagnóstico de ABH, dada la condición sistémica normal de la paciente, los resultados normales de los exámenes de laboratorio, y la ausencia de alguna de las patologías nombradas en los antecedentes médicos personales y familiares.

La ABH se describe generalmente como una lesión única en las zonas descritas por los autores; sin embargo, no se descarta que las lesiones puedan ser múltiples, como lo describen Patigaroo et al, ⁸ presentando un caso de una paciente de veintiocho años con múltiples lesiones bullosas hemorrágicas. El caso presentado también cursó con múltiples lesiones en la encía marginal de varias piezas dentarias, todas intervenidas quirúrgicamente.

Curran y Rives⁹ describieron la aparición de la ABH gingival entre tres y cuatro días después de la terapia de raspaje y alisado radicular, en la encía adherida a la cara palatina del incisivo central superior, localización que no había sido reportada hasta la fecha de su publicación. Las características dadas en ese reporte de caso fueron: lesión bullosa, elevada, de diámetro aproximado de 6 x 3 mm, que a los pocos días dejó una superficie roja, eritematosa y ulcerada, que sanó sin dejar cicatriz; la paciente reportó el mismo episodio en diferentes zonas de la encía, siempre posterior a la terapia de raspaje y alisado radicular. Este caso en particular es similar al del presente artículo; de hecho, en ambos casos se reportaron múltiples lesiones eritematosas, de superficie ulcerada posterior a trauma local (tomado como las intervenciones periodontales). De igual manera, el estudio histopatológico mostrado en el caso de Curran y Rives⁹ muestra tejido ulcerado con infiltrado inflamatorio, en el que las células más abundantes fueron los linfocitos, y la condición de salud sistémica determina en ambos reportes de caso el diagnóstico de ABH.

CONCLUSIÓN

La ABH pudo ser diagnosticada en este caso, a pesar de que se presentó en la región vestibular de dientes superiores después de una cirugía de alargamiento coronal condición que es inusual y no ha sido reportada en la bibliografía revisada. Esto permite hacer énfasis en la importancia de realizar seguimiento después de cada procedimiento quirúrgico.