SciELO - Scientific Electronic Library Online

 
vol.20 issue3Co-infection with human immunodeficiency virus and mycobacteria in a tertiary referral hospital in ColombiaSepsis-associated encephalopathy as the first manifestation of bacteraemic urinary tract infection due to Proteus mirabilis author indexsubject indexarticles search
Home Pagealphabetic serial listing  

Services on Demand

Article

Indicators

Related links

  • On index processCited by Google
  • Have no similar articlesSimilars in SciELO
  • On index processSimilars in Google

Share


Infectio

Print version ISSN 0123-9392

Infect. vol.20 no.3 Bogotá July/Sept. 2016

http://dx.doi.org/10.1016/j.infect.2015.06.004 

REPORTE DE CASO

http://dx.doi.org/10.1016/j.infect.2015.06.004

Leishmaniasis mucosa en un lactante. Una presentación inusual de una enfermedad olvidada

Jorge E. Machado-Alba * , Santiago García-Betancourt y Diego Alejandro Medina-Morales

Grupo de Investigación en Farmacoepidemiología y Farmacovigilancia, Universidad Tecnológica de Pereira-Audifarma S.A, Pereira (Risaralda), Colombia

Recibido el 5 de mayo de 2015; aceptado el 17 de junio de 2015

Disponible en Internet el 27 de noviembre de 2015


Resumen Las lesiones en la cavidad oral son un motivo de consulta frecuente en la edad pediátrica y un amplio número de enfermedades pueden manifestarse de esta manera. El enfoque adecuado del paciente permite establecer el diagnóstico y orientar el tratamiento. Entre las condiciones asociadas a úlceras únicas de la mucosa oral, el trauma, las infecciones y los medicamentos son consideraciones que deben tenerse presentes. La leishmaniasis es una enfermedad parasitaria, endémica en algunas regiones del país, con transmisión principalmente en áreas rurales. La leishmaniasis mucosa es una forma clínica que se caracteriza por el compromiso de la mucosa de cualquier tejido, especialmente del tracto respiratorio superior y la cavidad oral. Es más común en adultos y, aunque poco frecuente, puede comprometer solamente este tipo de tejido del labio. Se presenta el caso de un lactante de 6 meses de edad, indígena de la etnia emberá, residente en zona rural, quien presenta lesión papular en labio inferior, de crecimiento progresivo, que al examen microscópico muestra la presencia de amastigotes de Leishmania spp. y responde en forma favorable al tratamiento instaurado con miltefosina.

PALABRAS CLAVE

Colombia; Lactante; Leishmaniasis; Leishmaniasis mucocutánea; Pediatría; Población indígena (DeCS)

© 2015 ACIN. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Este es un artículo Open Access bajo la CC BY-NC-ND licencia (http://creativecommons.org/licencias/by-nc-nd/4.0/).


Leishmaniasis in an infant. An unusual presentation of a forgotten disease

Abstract

Oral cavity lesions are a common complaint among children that have significant number of etiologies. The proper approach helps to establish the diagnosis and to guide the treatment. Several conditions associated with single oral mucosal ulcers, such as trauma, infections and medications, are considerations to keep in mind. Leishmaniasis is a parasitic disease that is endemic in some regions of the country and it is transmitted primarily in rural areas. Mucosal leishmaniasis is characterised by mucosal involvement of any tissue, especially of the upper respiratory tract and oral cavity. It is more common in adults and although rare, may involve only the lip mucosa. We present a case report of a native Embera patient. He was 6 months old and had a papular lesion on his lower lip with progressive enlargement.The microscopic exam revealed amastigotes of Leishmania spp. and he had a good response to treatment.

KEYWORDS

Colombia; Infant; Leishmaniasis; Leishmaniasis Mucocutaneous; Pediatrics; Indigenous population (MeSH)

© 2015 ACIN. Published by Elsevier España, S.L.U. This is an open access article under the CCBY-NC-ND license ( http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/ ).

http://dx.doi.org/10.1016/j.infect.2015.06.004

0123-9392/© 2015 ACIN. Publicado por Elsevier España, S.L.U. Este es un artículo Open Access bajo la CC BY-NC-ND licencia (http://creativecommons.org/licencias/by-nc-nd/4.0/).


Introducción

La leishmaniasis es una enfermedad causada por protozoos del género Leishmania , transmitidos por mosquitos de las especies Phlebotomus y Lutzomia 1 . En Colombia es una enfermedad endémica en casi todo el territorio, estimándose que existen alrededor de 10 millones de personas en riesgo, dado que su transmisión es principalmente rural 2 . El término leishmaniasis mucosa (LM) se utiliza para indicar el compromiso de este tejido, principalmente del tracto respiratorio superior y de la cavidad oral. Puede ser la primera y única condición documentable, aunque usualmente es secundaria a lesiones cutáneas 1,3. El diagnóstico de la LM es a menudo subestimado 1 .

Descripción del caso

Paciente masculino, de etnia indígena emberá, de 6 meses de edad, procedente de área rural dispersa de Pueblo Rico (Risaralda), con cuadro clínico de 2 semanas de evolución caracterizado por aparición de lesión única, tipo pápula, localizada en labio inferior, a la derecha de línea media, con crecimiento progresivo, que no es una extensión de lesión alguna que haya iniciado en la piel contigua, acompañado por malestar general, sialorrea y edema localizado. Sin otras manifestaciones clínicas ni signos de alarma según la estrategia Atención Integrada a las Enfermedades Prevalentes dela Infancia (AIEPI). Niega desencadenantes de lesión, como trauma.

Antecedentes personales médicos y quirúrgicos: negativos, sin episodios previos de enfermedad actual, ni hospitalizaciones. Alérgicos: no conocidos. Perinatales: parto institucional en primer nivel de atención. Lactancia materna hasta los 3 meses de edad. Inmunológicos: esquema de vacunación incompleto, solo presentaba vacunas hasta los 2 meses de edad. Antecedentes familiares: negativos, no hay otros miembros del núcleo familiar o de la vivienda con lesiones similares.

Tras la evaluación inicial, se inició manejo sintomático con acetaminofén a razón de 15 mg/kg/dosis asociado a lavados con nistatina y recomendaciones generales.

Dos semanas después consulta nuevamente, debido a persistencia y crecimiento progresivo de la lesión. En este momento, se encontraba en buenas condiciones generales, activo e hidratado. Signos vitales: frecuencia respiratoria: 28 respiraciones/min; frecuencia cardiaca: 118 latidos/min; temperatura: 36,8 ° C ; saturación de oxígeno: 95%; peso:7 kg; talla: 71 cm; piel: sin lesiones activas ni cicatrices de enfermedad previa. Mucosa oral: húmeda, rosada, con úlcera única localizada en labio inferior, ovalada, tamaño:1,3 cm de diámetro, bordes elevados eritematosos, centro ulcerado de coloración blanquecina, sin secreciones ni exudados, sin daño ni alteración de otros sitios de cavidad oral ni orofaringe (fig. 1a). Rinoscopia: sin alteraciones. Cardiopulmonar y abdomen: normal. Neurológico: sin alteraciones del desarrollo ni de otro tipo.

Se realizó frotis del borde de la lesión, reportado como positivo para Leishmania spp. (L. spp.) (fig. 1b). Se estableció tratamiento con miltefosina oral (2,5 mg/kg/día) por28 días. Se recomendó a la madre que una tableta de miltefosina de 50 mg fuera macerada y diluida en 10 cc de agua, de allí, debía darle al niño 3,5 cc en dosis única cada día. La madre informó adherencia al tratamiento y ausencia de reacciones adversas. La evaluación clínica al finalizar el tratamiento mostró la presencia de mácula ovalada, de bordes planos, regulares, con diámetro aproximado 0,6 × 0,4 cm, sin ulceración, necrosis, secreción ni exudados (fig. 1c). No se encontraron signos de progresión ni compromiso adicional de otras regiones (fig. 1c). Tres meses posteriores al tratamiento se halló resolución total del proceso, sin secuelas ni daño anatómico. Se diligenció y explicó consentimiento informado por escrito a la madre, quien permitió la publicación, reproducción y divulgación de la información clínica del caso.

Discusión

Este caso describe un lactante de 6 meses de edad, de etnia emberá, habitante de zona rural, sin antecedentes médicos personales ni familiares de importancia, quien presenta una lesión papular en mucosa de labio, de crecimiento progresivo y, luego, formación de úlcera sin secreciones ni exudados.

Las lesiones de cavidad oral son un motivo de consulta frecuente y se estima que hasta un tercio de los niños pueden presentarlas. El diagnóstico diferencial en un paciente con un primer episodio de úlcera única en cavidadoral debe incluir trauma, infecciones y reacciones adversas a medicamentos 4 . Algunas enfermedades infecciosas que se manifiestan de esta forma incluyen sífilis, gonorrea, tuberculosis, infecciones por virus y protozoos 4 .

El paciente del caso no tenía antecedente de trauma, ni quemadura por alimentos y el crecimiento de la lesión fue progresivo. No se reportó consumo de medicamentos y la madre no identificó un desencadenante conocido para la aparición de la lesión. Un análisis serológico para sífilis realizado 4 semanas después fue reportado como no reactivo.

El área de procedencia del paciente es reconocida por una elevada transmisión de casos de leishmaniasis cutánea al año: para la fecha de diagnóstico de este caso, se habían reportado 105 casos 5 .

Ante el conocimiento de la epidemiología local, las manifestaciones clínicas y la evolución de la lesión, además del resultado parasitológico positivo, se confirmó el diagnóstico de leishmaniasis con compromiso de mucosa oral, sin antecedente de forma cutánea, y se instauró tratamiento con miltefosina. La ausencia de cicatrices o de un episodio previo de leishmaniasis señaló como posible mecanismode lesión la inoculación directa del parásito por picadura del vector en labio inferior. Sin embargo, un estudio realizado por Daneshbod et al . , en pacientes adultos del sur y sureste de Irán, reportó que el 72,7% (8/11) de los casoscon LM presentaban únicamente compromiso de mucosas, sin antecedente de lesiones en piel 6 . La frecuencia de la LM varía según la especie de Leishmania involucrada y la región geográfica, siendo una enfermedad rara incluso en áreas endémicas. Su prevalencia es mayor en Latino América que en países asiáticos y, aunque poco frecuente en niños, se han documentado casos en la infancia 4,6. Su importancia radica en la severidad de las lesiones, la alteración anatómica causada debido a destrucción de superficies y la pobre respuesta a los medicamentos antimoniales 7 .

Etiológicamente la forma mucosa está asociada a L. braziliensis y L. panamensis y menos frecuentemente con L. amazonensis y L. guyanensis 1,4 . En el presente caso no fue posible determinar la especie de Leishmania involucrada, sin embargo, en la zona de residencia del paciente ha sido comprobada la presencia de Lutzomya (Nyssomyia) trapidoi , como vector y transmisor de las formas cutánea y mucocutánea de L. panamensis , la cual, además, se asocia a la transmisión de la enfermedad en espacios cercanos a la vivienda 8,9 .

Es reconocido que en las áreas endémicas, la enfermedad se relaciona estrechamente con factores como la pobreza, la desnutrición, la falta de saneamiento adecuado y el desplazamiento poblacional 10 .

Desde el punto de vista clínico ha sido descrito que en más del 90% de casos con lesiones mucosas, bien sea primarias o secundarias, la mucosa nasal es el único sitio afectado, aunque puede haber compromiso de cualquier región de la mucosa oral o respiratoria superior, como laringeo tráquea 1-3 . El paciente de este caso solo presentó afección de mucosa de labio inferior, sin daño de encía adyacente ni compromiso de otras áreas de la cavidad oral ni nasal (fig. 1a) y debe tenerse en cuenta que la leishmaniasis de labios y encías es una presentación poco frecuente de la enfermedad 3 .

En la práctica clínica, el diagnóstico de leishmaniasis serealiza por identificación microscópica de los amastigotes en las muestras de las lesiones teñidas con Giemsa o Wright, lo cual constituye la herramienta diagnóstica fundamental 1,2 . La figura 1b muestra los amastigotes encontrados en el frotis de la lesión.

La LM se caracteriza por una reacción inflamatoria intensa con pocos parásitos en la lesión, por lo que con frecuencia no logran identificarse bajo la tinción de Giemsa 6 . Adicionalmente, las lesiones mucocutáneas no curan espontáneamente, son más resistentes a los antimoniales y la población pediátrica suele tener baja tasa de respuesta cuando se usan, generando recaídas frecuentes 11 . Los medicamentos de uso sistémico son las únicas opciones aceptadas para el tratamiento de la LM. Las tasas de curación son variables y dependen del área geográfica, la especie de Leishmania y el fármaco usado 7 . La miltefosina es altamente efectiva para el manejo de las formas visceral y cutánea, incluyendo infecciones resistentes a antimoniales y ha tenido éxito en la terapia de LM debido a L. braziliensis , con tasas de curación cercanas al 75%. Si bien su uso en pacientes pediátricos no está totalmente avalada por el riesgo de reacciones adversas, se ha encontrado que esta no es inferior a los antimoniales para el tratamiento de infecciones cutáneas y ha mostrado un perfil de seguridad adecuado para su uso en población pediátrica; sin embargo, debe tenerse precaución con su uso 1,7,11 . Un reciente estudio realizado en Argentina indica también que la miltefosina puede constituir una opción terapéutica adecuada para los pacientes con LM 12 .

Al paciente del caso le fue administrada miltefosina por vía oral, a la dosis y tiempo indicado. La respuesta al finalizarla terapia fue evidente, con involución de la lesión, disminución de más del 50% de su tamaño, además de aplanamiento y epitelización de los bordes activos, sin documentarse reacciones adversas, con lo cual se estableció una respuesta clínica adecuada al tratamiento y cumplimiento de los criterios de curación según lo establecido por el Ministerio de Salud de Colombia (fig. 1c) 2 .

En conclusión, el paciente presentó un cuadro de LM sin antecedente de lesión cutánea, diagnóstico que fue realizado tras evaluar el antecedente epidemiológico del área de residencia del paciente, el comportamiento clínico y la demostración de amastigotes en el examen microscópico. Se logró la curación tras 4 semanas de manejo con miltefosina y no quedaron secuelas ni daños anatómicos.

Este caso clínico es de especial importancia debido a que se trata de una presentación poco común de una enfermedad que afecta a un lactante emberá de 6 meses de edad sin antecedentes médicos de importancia, y que tuvo respuesta clínica favorable al tratamiento establecido con miltefosina, sin presentar además reacciones adversas.

Responsabilidades éticas

Protección de personas y animales. Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación humana responsable y de acuerdo con la Asociación Médica Mundial y la Declaración de Helsinki.

Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Financiación Este trabajo recibió financiación de la Universidad Tecnológica de Pereira y de Audifarma S.A.

Conflicto de intereses Los autores manifiestan que no tienen ningún conflicto de intereses.

* Autor para correspondencia. Correos electrónicos: machado@utp.edu.co, jormach66@hotmail.com (J.E. Machado-Alba).

Bibliografía

1. Strazzulla A, Cocuzza S, Pinzone MR, Postorino MC, Cosentino S, Serra A, et al. Mucosal leishmaniasis: An under estimated presentation of a neglected disease. Biomed Res Int. 2013;2013:805108.         [ Links ]

2. Instituto Nacional de Salud. Organización Panamericana de la Salud OPS/OMS. Guía de atención clínica integral del paciente con leishmaniasis 2010. [Internet]. [consultado 5Nov 2014]. Disponible en: http://www.ins.gov.co/temas-de-interes/leishmaniasis%20viceral/02%20Clinica%20Leishmaniasis.pdf .         [ Links ]

3. Lessa MM, Lessa HA, Castro TW, Oliveira A, Scherifer A, Machado P, et al. Mucosal leishmaniasis: Epidemiological and clinical aspects. Braz J Otorhinolaryngol. 2007;73(6):843-7.         [ Links ]

4. Bruce AJ, Rogers RS 3rd. Acute oral ulcers. Dermatol Clin.2003;21(1):1-15.         [ Links ]

5. Instituto Nacional de Salud. Sistema Nacional de Vigilancia en Salud Pública -SIVIGILA. [Internet]. [consultado 06 Dic 2014].Disponible en: http://www.ins.gov.co/lineas-de-accion/Subdireccion-Vigilancia/sivigila/Paginas/vigilancia-rutinaria.aspx .         [ Links ]

6. Daneshbod Y, Oryan A, Davarmanesh M, Shirian S, NegahbanS, Aledavood A, et al. Clinical, histopathologic, and cytologic diagnosis of mucosal leishmaniasis and literature review. Arch Pathol Lab Med. 2011;135(4):478-82.         [ Links ]

7. Lindoso JA, Costa JM, Queiroz IT, Goto H. Review of the current treatments for leishmaniasis. Res Rep Trop Med. 2012;3:69-77.         [ Links ]

8. Rodríguez-Barraquer I, Góngora R, Prager M, Pacheco R, Montero LM, Navas A, et al. Etiologic agent of an epidemic of cutaneous leishmaniasis in Tolima, Colombia. Am J Trop MedHyg. 2008;78(2):276-82.         [ Links ]

9. Ferro C, Fuya P, Pérez S, Lugo L, González C. Valoración de la ecoepidemiología de la leishmaniasis en Colombia a partir de la distribución espacial y ecológica de los insectos vectores. Biomédica. 2011;31(supp. 3), 3-315.         [ Links ]

10. Rodríguez-Morales AJ, Pascual-González Y, Benítez JA, López-Zambrano MA, Harter-Griep R, Vilca-Yengle LM, et al. [Association between cutaneous leishmaniasis incidence and the human development index and its components in 4 endemic states of Venezuela] [en español]. Rev Peru Med Exp Salud Publica. 2010;27(1):22-30.         [ Links ]

11. Rubiano LC, Miranda MC, Muvdi Arenas S, Montero LM, Rodríguez-Barraquer I, Garcerant D, et al. Noninferiority of miltefosine versus meglumine antimoniate for cutaneous leishmaniasis in children. J Infect Dis. 2012;205(4):684-92.         [ Links ]

12. García Bustos MF, Barrio A, Parodi C, Beckar J, Moreno S, Basombrio MA. Miltefosina versus antimoniato de meglumina en el tratamiento de la leishmaniasis mucosa. Medicina (B. Aires).2014;74(5):371-7.         [ Links ]