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Infectio

Print version ISSN 0123-9392

Infect. vol.26 no.2 Bogotá Jan./June 2022  Epub Dec 12, 2021

https://doi.org/10.22354/in.v26i2.1021 

ARTÍCULO ORIGINAL

Infección de cavidad anoftálmica por Scedosporium sp. en paciente inmunocompetente: Reporte de caso

Anophthalmic socket infection caused by Scedosporium sp. in immunocompetent patient: Case Report

Claudia Martínez-Córdoba1  * 

Lina Muñoz-Salazar1 

Carlos Contreras-Vargas2 

Luis Alberto Ruiz-Robles1  3 

1 Universidad Militar Nueva Granada. Bogotá, Colombia

2 Universidad Nacional de Colombia. Bogotá, Colombia

3 Hospital Militar Central. Bogotá, Colombia


Resumen

Scedosporium sp. es un género de hongos filamentosos que de forma infrecuente se relaciona a infecciones localizadas o diseminadas en pacientes inmunocom prometidos, o inmunocompetentes con trauma penetrante contaminado. Reportamos el caso de un paciente masculino de 31 años con antecedente de trauma penetrante por arma de fuego requiriendo enucleación de su ojo izquierdo, quien 12 años posterior al trauma inicial presenta necrosis de la cavidad anoftálmica con extrusión del implante y lisis del párpado inferior, finalmente identificando Scedosporium sp. como germen causal, y un mucocele en el seno frontal como reservorio. El paciente recibió tratamiento médico con voriconazol sistémico, desbridamiento quirúrgico amplio, y resección endoscópica del quiste de retención mucoso, con una evolución satisfactoria. Las infecciones micóticas de la cavidad anoftálmica son infrecuentes, requiriendo una alta sospecha diagnóstica y trata miento agresivo para evitar consecuencias potencialmente devastadoras.

Palabras clave: Scedosporium sp.; infección de la cavidad anoftálmica; extrusión de implante de órbita

Abstract

Scedosporium sp. is a genus of filamentous fungi that is infrequently related to localized or disseminated infections in either immunocompromised patients, or immunocompetent patients with penetrating contaminated trauma. We report the case of a 31-year-old patient with a history of penetrating gunshot wound that required enucleation of his left eye, who 12 years after initial trauma presents necrosis of the anophthalmic socket with implant extrusion and lysis of inferior eyelid, finally identifying the causal agent to be Scedosporium sp. The patient received medical treatment with systemic voriconazole, and wide surgical debridement, with a satisfactory evolution. Fungal infections of anophthalmic sockets are infrequent, requiring a high diagnostic suspicion and aggressive treatment to avoid potentially devastating consequences.

Key-words: Scedosporium sp.; Anophthalmic socket infection; Orbital implant extrusión

Introducción

Scedosporium sp. es un género de hongos filamentosos ubic uos de la familia Microascaceae1-3. Dos especies (S. prolificans y S. apiospermum) han sido reportadas como patógenos hu manos4 causando enfermedad localizada o diseminada, af ectando frecuentemente a pacientes inmunocomprometidos con neoplasias, trasplantes o diabetes mellitus. Sin embargo, también afecta a pacientes inmunocompetentes que presen tan trauma penetrante contaminado con materia orgánica o cuerpos extraños, heridas en combate, o trauma quirúrgico, teniendo la capacidad de manifestarse aún años después de la lesión inicial1,5-7.

Se presenta el caso de un hombre joven inmunocompetente, quien presenta infección de la cavidad anoftálmica con ex trusión del implante de órbita y lisis del párpado inferior doce años después de sufrir un trauma penetrante por arma de fuego. Pocos casos han reportado infecciones orbitarias por Scedosporium, y de acuerdo a la búsqueda de literatura realizada, este es el primer caso reportado de infección de la cavidad anoftálmica por este agente.

Descripción del caso

Un hombre de 31 años, de profesión soldado en las fuerzas militares, sin comorbilidades, se presenta a la consulta oftal mológica con queja de secreción purulenta por su cavidad anoftálmica izquierda. Doce años antes, fue herido en com bate con arma de fuego, requiriendo enucleación de su ojo izquierdo. En el primer año posterior al trauma, requirió un recambio del implante de órbita más injerto dermograso por pérdida de volumen orbitario, permitiendo una adecuada adaptación de prótesis ocular (Figura 1A). Al examen oftalmo lógico de la cavidad anoftálmica izquierda, se evidencia extru sión del implante de órbita, necrosis del fondo de saco inferior, y lisis de la lamela posterior del párpado inferior (Figura 1B).

Se decide manejo quirúrgico con retiro del implante de ór bita, desbridamiento amplio del tejido necrótico, toma de muestras en formol para estudio patológico y en fresco para estudio microbiológico, y reconstrucción del párpado infe rior mediante cierre primario. Los cultivos fueron positivos para Streptococcus mitis y Turicella otitidis, y la patología mostró necrosis inflamatoria inespecífica. A pesar de recibir cubrimiento antibiótico con ampicilina/sulbactam, desde el tercer día posoperatorio se evidencia nuevamente secreción purulenta, dehiscencia de las suturas y lisis del párpado infe rior izquierdo (Figura 1C), por lo que al cabo de 4 semanas se reinterviene para desbridamiento, reconstrucción de órbita con injerto dermograso (Figura 1D), reforma de fondos de saco con mucosa oral y reconstrucción palpebral con col gajo de Tenzel. A pesar de demostrar mejoría inicialmente, reingresa dos semanas después por síntomas similares, con secreción purulenta, dehiscencia parcial de suturas, y adelga zamiento del párpado inferior izquierdo (Figura 1E). Se toma una nueva biopsia submucosa en el área del muñón, que fue reportada como granulomatosis inespecífica. Las sospechas diagnósticas son enfermedad granulomatosa, neoplasia, o infección micótica. Se toma un cultivo de secreción que fue positivo para Staphylococcus epidermidis y según perfil de sensibilidad se inicio ciprofloxacino y doxiciclina. Se rea lizaron estudios para inmunodeficiencia y enfermedades granulomatosas (incluyendo tuberculosis) los cuales fueron negativos. El espécimen quirúrgico fue negativo para tinción de Ziehl-Neelsen.

Sospechándose infección fúngica, se inició empíricamente fluconazol a dosis de 200 mg vía oral (VO) cada día, trata miento que se mantuvo hasta que, tras 20 días de incubación, en el cultivo en agar Sabouraud-dextrosa se obtuvo creci miento de colonias grisáceas de aspecto algodonoso (Figura 1F), y microscópicamente, se evidenciaron hifas hialinas sep tadas delgadas, conidióforos rectos de largo variable y coni dias positivas para tinción con azul de lactofenol (Figura 1G), llegando así a la identificación de Scedosporium sp. según criterios morfológicos y tinción diferencial en el laboratorio institucional, lo cual se corrobora posteriormente por un ex perto en un laboratorio de referencia (Universidad Javeriana). Con este resultado, se decide cambiar el tratamiento por vo riconazol intravenoso 6 mg/kg cada 12 horas el primer día, con descenso a 4 mg/kg cada 12 horas durante una sema na, y se da egreso hospitalario con voriconazol 200 mg VO cada 12 horas hasta completar doce semanas. Se monitoreó periódicamente el panel de función hepática y electrocardio grama sin presentarse signos de toxicidad por el tratamiento. Se identifica como posible reservorio un mucocele en el seno frontal (Figura 1H), el cual se encontraba en observación des de el trauma inicial, y para evitar posibles recaídas, se decide drenaje endoscópico por el servicio de otorrinolaringología. Cuatro meses después de esta intervención, se obtiene una nueva muestra de tejido fibroconectivo, con estudio micro biológico negativo, y se realiza la reconstrucción definitiva de fondos de saco con mucosa oral y reconstrucción palpebral con cantoplastia, logrando una adecuada retención del con formador. En el seguimiento a un año el paciente no muestra signos clínicos ni imagenológicos de recidiva.

Leyendas de Imágenes:

Figura 1 Evolución de la enfermedad, Scedosporium sp y aspecto tomográfico. (A) Aspecto previo del paciente. (B) Extrusión del implante con necrosis de la cavidad anoftálmica. (C) Defecto resultante posterior a la dehiscencia de las suturas. (D) Reconstrucción orbitaria con injerto dermograso y colgajo de Tenzel. (E) Dehiscencia parcial de suturas. (F) Crecimiento de colonias grisáceas de aspecto algodonoso en agar Sabouraud-Dextrosa. (G) Hifas hialinas septadas delgadas y conidias con tinción azul de lactofenol. (H) Necrosis granulomatosa rodeando implante de órbita izquierda. (I) Ocupación del seno frontal izquierdo por mucocele. 

Discusión

Cuatro presentaciones clínicas de infección por Scedospo rium han sido descritas: micetoma originado por trauma con materia orgánica en paciente inmunocompetente; infección oportunista en paciente inmunocomprometido, infección no-oportunista por trauma penetrante o quirúrgico que ino cula el hongo colonizador de superficies mucosas; e infección por inmersión en aguas contaminadas4. A nivel ocular, puede causar escleroqueratitis, uveítis, endoftalmitis e infección or bitaria, a menudo llevando a pérdida funcional o anatómica del ojo, o incluso muerte por extensión al sistema nervioso central (SNC) (1,5,8,9.

En este caso, la infección se presentó en un paciente inmuno competente con un claro factor de riesgo como fue el trauma durante combate, así como las múltiples intervenciones qui rúrgicas. Scedosporium es un hongo de localización ubicua, presente comúnmente en la tierra del suelo o macetas, mate ria orgánica en descomposición, aguas polutas y residuales, y estiércol1,4,10,11, por lo que es posible que la contaminación ocurriera desde momento del trauma inicial 12 años antes de la presentación, actuando el mucocele frontal como re servorio, lo cual sería compatible con descripciones previas en las que la infección se presenta largo tiempo después del trauma, como el caso reportado por Chanqueo et al. (2 en el que una mujer presenta enfermedad rinosinusal por Scedos porium 20 años después de trauma con materia orgánica; o el reporte de Jhanji et al. (8 quien describió una serie de casos de escleroqueratitis por Scedosporium ocurriendo en prome dio 7 años posterior a cirugía de pterigio. En el caso aquí presentado, una vez colonizada la superficie mucosa de la cavidad anoftálmica, es posible que la vía de inoculación fue se un microtrauma asociado al retiro y colocación periódica de la prótesis ocular.

Aunque se ha descrito un total ocho especies de Scedospo rium, dos han sido reconocidas como patógenos humanos: S. prolificans (antes llamado Lomentospora o S. inflatum, sin forma sexual) y S. apiospermum (antes llamado Monospo rium apiospermum, forma sexual de Pseudallescheria boydii, también conocido como Petriellidium boydii o Allescheria boydii) (1,4,8,11. Existen algunas diferencias microscópicas entre ambas especies como la acentuación de los anillos hialinos en S. apiospermum y la base ensanchada de los anillos en S. prolificans. Otra diferencia es la incapacidad de S. prolifi cans de crecer en medios con clorhexidina, a diferencia de S. apiospermum5, sin embargo, la diferenciación entre espe cies es difícil y generalmente requiere de métodos molecu lares para secuenciación de ADN4,5,9, los cuales no estaban disponibles en este caso. Teniendo en cuenta la literatura consultada, es más probable que la infección aquí reportada fuera debida a S. apiospermum, causante de hialohifomicosis (infecciones por hongos filamentosos con hifas hialinas no pigmentadas), dado que S. prolificans es un hongo dematiá ceo reconocido por causar faeohifomicosis (infecciones por hongos filamentosos que contienen melanina en sus pare des), y generalmente produce lesiones pigmentadas4,11, no presentes en este paciente. Cabe resaltar que más allá de los propósitos académicos, no hay diferencias en el tratamiento sugerido entre una u otra especie, y por lo tanto la identifica ción de la misma no sería indispensable. Adicionalmente, el crecimiento concomitante de múltiples bacterias y hongos es frecuente, debido a la microbiota local y la naturaleza conta minada del trauma3,8.

La infección de la cavidad anoftálmica es infrecuente, sin em bargo, ante una enfermedad agresiva, es necesario sospechar etiologías raras como neoplasia, granulomatosis o infección micótica. La conducta diagnóstica debe incluir estudios ima genológicos, siendo la resonancia magnética y la tomografía computarizada complementarias en la evaluación de tejidos blandos y hueso; y toma de muestras para estudios de pato logía y microbiología. El rendimiento de los cultivos es mayor cuando se usan muestras de tejido que muestras de secre ción, por lo que es recomendable obtener suficiente tejido de biopsia para este fin. En todo caso, los resultados pueden demorarse, y ante una alta sospecha, no se debe retrasar el inicio del tratamiento3,9,10.

Si bien los reportes en la literatura son escasos, el perfil de sensibilidad in vitro y la respuesta clínica in vivo sugieren que el antifúngico de elección contra Scedosporium es el vorico nazol, debido a su mayor espectro antifúngico y mejor pe netración a tejidos como hueso o SNC2,4,6,8,10. Una dosis de carga de 6 mg/kg cada 12 horas debe iniciarse el primer día, continuando dosis de mantenimiento de 4 mg/kg durante al menos una semana de forma intrahospitalaria, y al menos 3 meses de forma ambulatoria1,8. Este tratamiento prolon gado busca evitar recurrencias, pero debe vigilarse posible toxicidad, principalmente hepática y cardíaca (dado que el medicamento tiene acción proarrítmica) (1,8. Hasta finales de los años noventa, con el reporte de Jones et al. (12, la anfoteri cina B era el medicamento preferido, pues a pesar de mostrar resistencia in vitro, demostraba buena respuesta clínica in vivo6,12. Actualmente se encuentra benéfica su asociación en el manejo inicial mientras los cultivos estén pendientes, pues es activo en el tratamiento otros hongos como Mucorales, contra los que el voriconazol no es efectivo4,6,7. Otros antifún gicos tópicos y sistémicos como la natamicina, fluconazol, e itraconazol han sido usados con resultados variables1,4,6,12, no siendo activas las equinocandinas4. Debido al compor tamiento agresivo de la infección, naturaleza generalmente contaminada del trauma, y disparidad en las respuestas in vitro e in vivo, es prudente iniciar tratamiento combinado sin esperar pruebas de sensibilidad. Adicionalmente, combinar el tratamiento médico con un desbridamiento quirúrgico amplio es vital para incrementar las posibilidades de resolu ción y reducir el riesgo de recurrencias4,7,10.

En conclusión, las infecciones micóticas de la cavidad anoftál mica son patologías infrecuentes, de difícil tratamiento, y que pueden tener consecuencias devastadoras si no se manejan apropiadamente. La sospecha diagnóstica y el tratamiento temprano y agresivo son claves para mejorar el pronóstico de estos pacientes.

Referencias

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Cómo citar este artículo: C. Martínez-Córdoba, et al. Infección de cavidad anoftálmica por Scedosporium sp. en paciente inmunocompetente: Reporte de caso. Infectio 2022; 26(2): 193-196

Responsabilidades éticas

Protección de personas y animales. Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimen tos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la pu blicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos que permitan la identificación del paciente. El paciente otorgo consentimiento para publicación y la autorización reposa en poder del autor para correspondencia.

Contribución de los autores. Los autores contribuyeron equitativamente en la elaboración del manuscrito. Todos los autores revisaron y aprobaron la versión final del artículo.

Financiación. No aplica

Recibido: 12 de Mayo de 2021; Aprobado: 11 de Septiembre de 2021

* Autor para correspondencia: Correo electrónico: claudiajmc25@gmail.com Teléfono: 3196142149 Dirección: Cra 16D #159-83 ZIP 110111

Conflictos de interés.

Los autores declaran que no existen conflictos de interés de ninguna índole.

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