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<article-title xml:lang="es"><![CDATA[Ruptura de electrodo ventricular por síndrome de &#8220;twiddler&#8221;]]></article-title>
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<abstract abstract-type="short" xml:lang="en"><p><![CDATA[Twiddler's syndrome is characterised by a twist and displacement of the electrodes of a cardiac stimulation device due to a rotation on its main axis, either spontaneously or when manipulating the pacemaker. In most cases this movement is accompanied by damage of the electrode; however, complete rupture of the lead has not been described. A case of a patient carrying a unicameral pacemaker required due to slow atrial fibrillation is now described, where a dysfunction of the device was documented as a failure to detect and capture. Upon interrogation the patient manifested asthenia, adynamia, exercise intolerance and pre-syncope. Radiological assessment documented a twisted electrode with the shape of tight handles, with complete electrode rupture and displacement of the pacemaker generator in a wide pocket. According to the authors&#8217; criteria, this is the first Twiddler's syndrome case where total rupture of an electrode has been documented.]]></p></abstract>
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</front><body><![CDATA[   <font size="2" face="Verdana">     <p><a href="http://dx.doi.org/10.1016/j.rccar.2015.11.005" target="_blank">http://dx.doi.org/10.1016/j.rccar.2015.11.005</a></p>       <P align="center"><b><font size="4">Ruptura de electrodo ventricular por s&iacute;ndrome de &ldquo;twiddler&rdquo;</font></b></P>      <P align="center"><b><font size="3">Ventricular electrode rupture due to twiddler's syndrome</font></b></P>      <P align="center">Juan C. D&iacute;az <SUP>a,b</SUP>, Mauricio Duque <SUP>a, b</SUP>, Jorge E. Mar&iacute;n <SUP>a, b</SUP>, Jorge E. Vel&aacute;squez <SUP>a, b</SUP>, William Uribe <SUP>a, b</SUP></P>      <P><sup>a</sup> Cardiolog&iacute;a y Electrofisiolog&iacute;a, CES Cardiolog&iacute;a, Medell&iacute;n, Colombia    <br> <sup>b</sup> Cl&iacute;nica Las Am&eacute;ricas, Medell&iacute;n, Colombia</P>      <P>Recibido el 28 de mayo de 2015; Aceptado el 4 de noviembre de 2015 </P>      <p>Correo electr&oacute;nico:<a href="mailto:jcdiaz1234@gmail.com">jcdiaz1234@gmail.com</a> (Juan C. D&iacute;az)</p>   <hr>     <P><B><font size="3">Resumen</font></B></P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P>El s&iacute;ndrome de &ldquo;twiddler&rdquo; se caracteriza por el enrollamiento y desplazamiento de los electrodos de un dispositivo de estimulaci&oacute;n card&iacute;aca debido a rotaci&oacute;n a lo largo de su eje mayor, ya sea de manera espont&aacute;nea o por manipulaci&oacute;n del dispositivo. En la mayor&iacute;a de los casos, dicho desplazamiento se acompa&ntilde;a de da&ntilde;o del electrodo; no obstante, no se ha descrito la ruptura total del electrodo.</P>       <P>A continuaci&oacute;n se describe el caso de un paciente con marcapasos unicameral implantado por fibrilaci&oacute;n auricular lenta, en quien se document&oacute; disfunci&oacute;n del mismo con falla en la detecci&oacute;n y la captura; al interrogatorio el paciente manifest&oacute; astenia, adinamia, intolerancia al ejercicio y pres&iacute;ncope. La evaluaci&oacute;n radiol&oacute;gica document&oacute; enrollamiento del electrodo formando asas apretadas, con ruptura completa del electrodo y desplazamiento del generador del marcapasos en un bolsillo amplio.</P>      <P>Seg&uacute;n criterio de los autores, este es el primer caso de s&iacute;ndrome de twiddler en el que se documenta ruptura completa del electrodo.</P>      <P><B>Palabras clave</B>: Cables marcapasos. Marcapasos. Estimulaci&oacute;n el&eacute;ctrica.</P>   <hr>      <P><B>Abstract</B></P>     <P>Twiddler's syndrome is characterised by a twist and displacement of the electrodes of a cardiac stimulation device due to a rotation on its main axis, either spontaneously or when manipulating the pacemaker. In most cases this movement is accompanied by damage of the electrode; however, complete rupture of the lead has not been described.</P>      <P>A case of a patient carrying a unicameral pacemaker required due to slow atrial fibrillation is now described, where a dysfunction of the device was documented as a failure to detect and capture. Upon interrogation the patient manifested asthenia, adynamia, exercise intolerance and pre-syncope. Radiological assessment documented a twisted electrode with the shape of tight handles, with complete electrode rupture and displacement of the pacemaker generator in a wide pocket.</P>      <P>According to the authors&rsquo; criteria, this is the first Twiddler's syndrome case where total rupture of an electrode has been documented.</P>       <P><B>Keywords</B>: Pacemaker cable. Pacemaker. Electrical stimulation.</P>   <HR>      <P><B><font size="3">Introducci&oacute;n</font></B></P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P>El s&iacute;ndrome de &ldquo;twiddler&rdquo;, descrito inicialmente en 1968 por Bayliss, se caracteriza por la tracci&oacute;n y el da&ntilde;o del electrodo de estimulaci&oacute;n debido a la rotaci&oacute;n del marcapasos dentro del bolsillo subcut&aacute;neo<SUP>1</SUP>. Si bien es una condici&oacute;n infrecuente (&lt;0,1% de los implantes)<SUP>2</SUP>, es una complicaci&oacute;n reconocida del implante de un dispositivo, que generalmente se asocia con fallas en su funcionamiento, que requieren por tanto reposici&oacute;n o reemplazo del electrodo. A continuaci&oacute;n se describe el caso de un paciente con s&iacute;ndrome de twiddler y ruptura total del electrodo de estimulaci&oacute;n de un marcapasos unicameral.</P>      <P><B><font size="3">Caso</font></B></P>      <P>Paciente de g&eacute;nero masculino, de 81 a&ntilde;os, con antecedente de disfunci&oacute;n sinusal y episodios de fibrilaci&oacute;n auricular lenta, a quien cuatro a&ntilde;os antes se le hab&iacute;a implantado un marcapasos unicameral <I>St Jude Medical Verity SR</I> con electrodo <I>StJude Medical</I> 2088TC-58 de fijaci&oacute;n activa en el ventr&iacute;culo derecho. Fue visto en consulta externa por cuadro de astenia, adinamia, intolerancia al ejercicio y pres&iacute;ncope, m&aacute;s documentaci&oacute;n de fibrilaci&oacute;n auricular lenta. Durante la valoraci&oacute;n del dispositivo, no se encontr&oacute; detecci&oacute;n ventricular ni captura, pero, de manera llamativa, las impedancias se encontraban dentro de rangos normales (al momento de la evaluaci&oacute;n la impedancia era de 810 ohm). El an&aacute;lisis de las tendencias de la impedancia mostr&oacute; cambios significativos respecto a la l&iacute;nea de base en los meses previos, con un aumento marcado 5 meses antes (hasta valores por encima de 3.000 ohm) y de manera llamativa una ca&iacute;da posterior hasta el valor encontrado al momento de la revisi&oacute;n. Se realiz&oacute; una radiograf&iacute;a de t&oacute;rax en la que se encontr&oacute; ruptura total del electrodo con torsi&oacute;n y plegamiento de la porci&oacute;n proximal al sitio de ruptura y desplazamiento marcado del marcapasos hacia la regi&oacute;n axilar (<a href="#f1">fig. 1</a>). En varias ocasiones el paciente neg&oacute; haber manipulado el dispositivo y refiri&oacute; desplazamiento espont&aacute;neo de &eacute;ste a lo ancho de su regi&oacute;n pectoral derecha. Se llev&oacute; a la sala de procedimientos y se encontr&oacute; un bolsillo amplio que permit&iacute;a el desplazamiento del dispositivo desde la regi&oacute;n pectoral medial hasta la regi&oacute;n medio axilar, adem&aacute;s de da&ntilde;o por torsi&oacute;n del electrodo con disrupci&oacute;n total del mismo (<a href="#f2">figs. 2</a> y <a href="#f3">3</a>). Debido al da&ntilde;o severo del lumen interno, no fue posible extraer el electrodo y se decidi&oacute; abandonarlo para luego insertar uno nuevo mediante punci&oacute;n de vena subclavia. Posteriormente se realiz&oacute; reconstrucci&oacute;n del bolsillo, disminuyendo su tama&ntilde;o mediante el uso de suturas absorbibles, y por &uacute;ltimo se implant&oacute; un nuevo dispositivo unicameral el cual se fij&oacute; con sutura no absorbible a la fascia del pectoral. En seguimientos posteriores se ha observado funcionamiento adecuado del dispositivo y bolsillo de tama&ntilde;o normal sin desplazamiento del artefacto.</P>      <P align="center"><a name="f1"></a><IMG SRC="img/revistas/rcca/v23n3/v23n3a11f1.jpg"></P>     <P align="center"><a name="f2"></a><IMG SRC="img/revistas/rcca/v23n3/v23n3a11f2.jpg"></P>     <P align="center"><a name="f3"></a><IMG SRC="img/revistas/rcca/v23n3/v23n3a11f3.jpg"></P>        <P><B>Discusi&oacute;n</B></P>     <P>Desde su descripci&oacute;n inicial en la d&eacute;cada de los 60 se han publicado varios casos en los que se reconocen al menos dos variables: &ldquo;twiddler&rdquo; (rotaci&oacute;n sobre el eje largo del marcapasos con enrollamiento de los electrodos sobre el dispositivo) y &ldquo;reel&rdquo; (rotaci&oacute;n a lo largo del eje corto del marcapasos, donde el dispositivo act&uacute;a como el carrete de una vara de pescar). Ambas producen dislocaci&oacute;n de electrodos y en algunos casos da&ntilde;os de los mismos (reportados m&aacute;s com&uacute;nmente en el twiddler debido al tipo de torsi&oacute;n a la cual es sometido el electrodo). Menos frecuente es la rotaci&oacute;n del marcapasos en el sentido contrario, empujando los electrodos de manera m&aacute;s profunda hacia las cavidades ventriculares<SUP>3</SUP>. Todos los dispositivos de estimulaci&oacute;n card&iacute;aca pueden presentar esta complicaci&oacute;n, de hecho existen varios reportes de casos con resincronizadores y desfibriladores, incluso con dispositivos abdominales<SUP>4&ndash;7</SUP>. De manera llamativa, no todos los electrodos son traccionados de forma proporcional y es com&uacute;n que solo uno sea dislocado<SUP>7&ndash;9</SUP>. El twiddler es m&aacute;s com&uacute;n en mujeres, obesos, ancianos y en quienes se realiza un bolsillo excesivamente amplio; todas estas condiciones se asocian con mayor laxitud de los tejidos, lo cual permite el desplazamiento del marcapasos.</P>      <P>Con base en informaci&oacute;n del equipo de trabajo, no hay caso alguno que reporte ruptura total del electrodo, probablemente en relaci&oacute;n con la aparici&oacute;n de s&iacute;ntomas asociados con la disfunci&oacute;n del dispositivo en el momento en el cual se produce el desplazamiento. Estos incluyen s&iacute;ntomas relacionados con la p&eacute;rdida de la captura (mareos, s&iacute;ncope, disnea o intolerancia al ejercicio) y/o con la estimulaci&oacute;n extracard&iacute;aca (estimulaci&oacute;n diafragm&aacute;tica por captura del nervio fr&eacute;nico, hipo, cambios en el tono de voz, estimulaci&oacute;n de m&uacute;sculos tor&aacute;cicos, estimulaci&oacute;n del plexo braquial)<SUP>4,10</SUP>. As&iacute;, entonces, los s&iacute;ntomas asociados a la p&eacute;rdida de la captura est&aacute;n directamente relacionados con el motivo del implante del marcapasos, de ah&iacute; que los pacientes con bloqueo auriculoventricular completo tendr&aacute;n manifestaciones m&aacute;s severas. En el caso expuesto, dado que el dispositivo fue implantado por fibrilaci&oacute;n auricular lenta, la ausencia de s&iacute;ntomas espec&iacute;ficos hizo que el paciente no buscara atenci&oacute;n desde el momento en el cual se produjo la p&eacute;rdida de la captura, con lo que se prolong&oacute; el tiempo de torsi&oacute;n, hecho que seg&uacute;n apreciaci&oacute;n de los autores, favorece la ruptura del electrodo.</P>      <P>Aunque la manipulaci&oacute;n del marcapasos se ha implicado como responsable del da&ntilde;o, se han descrito varios casos en los cuales, al parecer, se produce el movimiento de manera espont&aacute;nea tal y como sucede en este caso<SUP>3</SUP>. Para evitarlo se ha propuesto realizar un bolsillo peque&ntilde;o, usar sutura no absorbible para fijar el marcapasos, realizar implantes subpectorales e inmovilizar el brazo del implante durante 5 a 7 d&iacute;as. No obstante, dado lo infrecuente de esta complicaci&oacute;n, no es costumbre de este grupo de investigaci&oacute;n fijar el dispositivo con sutura no absorbible de manera rutinaria ni realizar implantes subpectorales, ya que ni esto ni el uso de electrodos de fijaci&oacute;n activa impide que se presente dicha complicaci&oacute;n<SUP>2,10</SUP>.</P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P><B><font size="3">Conclusi&oacute;n</font></B></P>     <P>El s&iacute;ndrome de twiddler es una complicaci&oacute;n infrecuente del implante de dispositivos de estimulaci&oacute;n card&iacute;aca y se documentan algunas variantes de acuerdo con el tipo de movimiento al cual se someten. En la mayor&iacute;a de casos hay tracci&oacute;n de uno o m&aacute;s electrodos y es com&uacute;n su da&ntilde;o sin que haya ruptura del electrodo. Se reporta lo que en nuestro conocimiento es el primer caso de s&iacute;ndrome de twiddler con ruptura total del electrodo y se resalta el estr&eacute;s mec&aacute;nico al cual se someten durante los movimientos excesivos del dispositivo.</P>      <P><B><font size="3">Responsabilidades &eacute;ticas</font></B></P>      <P><B>Protecci&oacute;n de personas y animales</B>. Los autores declaran que para esta investigaci&oacute;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</P>     <P><B>Confidencialidad de los datos</B>. Los autores declaran que en este art&iacute;culo no aparecen datos de pacientes.</P>      <P><B>Derecho a la privacidad y consentimiento informado</B>. Los autores declaran que en este art&iacute;culo no aparecen datos de pacientes.</P>       <P><B><font size="3">Conflicto de intereses</font></B></P>     <p> Los autores declaran no tener ning&uacute;n conflicto de intereses.</P>       <P><B><font size="3">Bibliograf&iacute;a</font></B></P>      <!-- ref --><P>1. Bayliss C.E., Beanlands D.S., Baird R.J. The pacemaker-twiddler's syndrome: a new complication of implantable transvenous pacemakers. Can Med Assoc J. 1968;99:371-3.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470858&pid=S0120-5633201600030001100001&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>2. Fahraeus T., Hoijer C.J. Early pacemaker twiddler syndrome. Europace. 2003;5:279-81.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470860&pid=S0120-5633201600030001100002&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>3. Vlay S.C. Reverse Twiddler's syndrome. Pacing and clinical electrophysiology. PACE. 2009;32:146.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470862&pid=S0120-5633201600030001100003&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>4. Gasparini M., Regoli F., Ceriotti C., Gardini E. Images in cardiovascular medicine. Hiccups and dysphonic metallic voice: a unique presentation of Twiddler syndrome. Circulation. 2006;114:e534-5.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470864&pid=S0120-5633201600030001100004&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>5. Veltri E.P., Mower M.M., Reid P.R. Twiddler's syndrome: a new twist. Pacing and clinical electrophysiology. PACE. 1984;7:1004-9.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470866&pid=S0120-5633201600030001100005&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>6. Boyle N.G., Anselme F., Monahan K.M., Beswick P., Schuger C.D., Zebede J., et al.  Twiddler's syndrome variants in ICD patients. Pacing and clinical electrophysiology. PACE. 1998;21:2685-7.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470868&pid=S0120-5633201600030001100006&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>7. Fyke F.E., McCearley S.S. Parameter signature of a reel problem. PACE. 2011;34:1031-3.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470870&pid=S0120-5633201600030001100007&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>8. Vrazic H, Schulz S, Kolb C. &#8216;Selective&#8217; reel syndrome? Europace: European pacing, arrhythmias, and   cardiac electrophysiology: journal of the working groups on cardiac pacing,   arrhythmias, and cardiac cellular electrophysiology of the European Society of   Cardiology. European Society of Cardiology 2011;13:143;    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470872&pid=S0120-5633201600030001100008&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --><!-- ref -->9. G&aacute;mez A.L., Bonilla J.L., Granados A.L. An unusual case of cardiac resynchronization therapy non-responder: the reel syndrome. Europace. 2010;12:778.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470873&pid=S0120-5633201600030001100009&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P>     <!-- ref --><P>10. Udink F.E., Adelmann R., Schmidt B.E., Sreeram N. Use of an active fixation lead and a subpectoral pacemaker pocket may not avoid Twiddler&#39;s syndrome. Ann Ped Cardiol. 2012;5:203-4.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2470875&pid=S0120-5633201600030001100010&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></P> </font>      ]]></body><back>
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